帕金森病患者的自我管理干预:范围综述

简介

背景

帕金森病对全球患者、其照护者和家庭以及卫生保健系统有重大影响[1，2］．到2065年，英国老龄人口的帕金森患病率预计将增加近一倍[3.］．国家卫生服务(NHS)长期计划强调需要支持自我管理，以改善患者的结果，减少人口老龄化对卫生保健系统的压力[4］．慢性疾病的自我管理支持干预措施已被证明可以减少医疗保健的使用，而不会对患者的健康结果产生负面影响[5]，但仍需要研究它们如何被所有用户(包括患者、护理人员和卫生保健专业人员)使用和影响[6］．NHS估计，25%至40%的患者缺乏自我管理知识、技能和信心(患者激活)[7］．最近一项针对帕金森病患者的研究发现，超过一半的患者对自己的“病人激活”评价很高，而对自我管理支持的评价要低得多。8］．

虽然帕金森病本身并不致命，但其并发症以及运动和非运动症状会对患者和护理伙伴(CPs)的生活质量产生严重的负面影响。帕金森病的非运动症状通常在常规预约中未申报[9]但会对症状负担和生活质量产生严重的负面影响[10，11］．例如，据估计，大约一半的帕金森病患者有精神健康共病[12］．帕金森病对患者、他们的CPs和家庭以及卫生保健系统有重大影响[1，13，14］．成功的自我管理与慢性疾病的改善有关，并通过支持自我效能来实现[15］．对于所有帕金森病的症状，有药理学和非药理学的方法来管理。自我管理干预措施侧重于对症状的非药物方法，为帕金森病患者和CPs患者提供支持，以识别和监测他们的症状，并采用行为方法来管理他们的症状[16，17］．

初步文献综述

以前的系统综述研究了对帕金森病患者的支持的各个方面，特别是支持向更多家庭护理转变的干预措施，但没有发现提供自我管理干预措施的全面概述。最近有两项系统综述研究了使用数字技术和可穿戴设备来监测或支持帕金森患者的护理，并对现有技术、它们的用途以及如何评估提供了全面和最新的概述[18，19］．最近的一篇预印本综述概述了过去十年中使用移动和可穿戴技术治疗帕金森病的研究趋势，并确定了4个主要应用:协助诊断、监测和预后、预测治疗结果和治疗[20.］．2018年进行的一项范围综述总结了关于家庭康复干预的文献[21］．

有两篇综述特别关注帕金森病患者的自我管理[22，23］．第一个是对帕金森病患者及其护理人员自我管理成分的定性经验的系统回顾[22］．该综述确定了帕金森病患者自我管理干预的7个关键方面:“(1)药物管理，(2)体育锻炼，(3)自我监测技术，(4)心理策略，(5)保持独立性，(6)鼓励社会参与，以及(7)提供知识和信息”[22］．然而，它没有提供自我管理干预对健康、行为或其他结果的影响的概述或评估。另一项综述是一项综合文献综述，概述了帕金森病患者自我管理支持计划的特点及其有效性[23］．它确定了各种各样的干预措施，其中大多数是针对帕金森病的，但发现有限的证据表明其有效性。该审查很好地总结了该领域的现状，但它是在2016年进行的，没有审查数字技术在自我管理干预措施中的整合情况。

基本原理

对国际前瞻性系统综述注册(PROSPERO)的检索也没有发现任何关于自我管理和帕金森病进展的相关综述。搜索“帕金森和(数字或技术*)和(自我管理或家庭护理)”，只检索到4个注册:1个专注于糖尿病，其他包括一系列神经疾病。更广泛的搜索“帕金森和自我管理”发现了一个相关的注册——对帕金森病自我管理干预的系统回顾和荟萃分析。然而，该注册已有2年(于2019年4月15日在PROSPERO上发布)，尚未更新，并且在搜索已发表的最终文章时未被识别[24］．

鉴于数码技术的迅速发展[25]及其在医疗保健方面日益重要的作用[4]，自2016年进行综述以来，自我管理干预措施的文献状况可能发生了变化，因此有必要进行更新概述，有意包括数字干预措施，这正在成为帕金森病护理的理想支持[26］．以往审查中所确定的各种自我管理方面和应用表明，需要概述不同类型的自我管理干预措施及其潜在影响。国民保健制度长期计划所强调的需要[4自我管理和技术支持的个性化护理表明，数字技术有潜力帮助帕金森病患者和CPs改善对帕金森病症状的识别和管理。了解目前正在开发和实施的自我管理干预措施的类型，将有助于为未来数字化自我管理干预措施的发展提供信息。

目标和研究问题

本范围综述的目的是概述该领域的现状和帕金森病自我管理干预措施有效性的证据，并确定任何差距。具体来说，该综述问道:“有哪些类型的自我管理干预措施可用于支持帕金森病患者，它们的目标是什么结果，文献中有哪些证据证明它们的有效性?”

方法

搜索策略

PRSIMA-ScR(系统评价和元分析的首选报告项目扩展范围评价;多媒体附件1［27])和人群、干预、比较器、结果和研究(PICOS)框架被用于构建综述并制定搜索策略(见表1)．基于PICOS，从初步搜索中确定了相关的医学主题标题(MeSH)术语，并使用以下结构创建搜索字符串:人口(MeSH术语)和干预(MeSH术语)和结果(MeSH术语)。出版日期没有限制。该研究在pubmed、Ovid、Scopus和Web of science 4个数据库中进行，使用普利茅斯大学的搜索工具Primo。选择PubMed是因为它提供了一个很好的生物医学文献的综合，而选择其他搜索引擎是因为它们捕获了一个广泛的、多学科的数据库集，以确保没有漏掉任何相关文献。多媒体附件2提供特定搜索字符串(稍作修改以适应每个数据库的特定结构和需求)和检索到的引用数量的完整记录。数据库搜索于2021年4月8日进行。

入选标准

如果研究评估了帕金森病患者或其CPs的自我管理干预，则有资格纳入本综述。使用了自我管理干预措施的广泛定义，以便收集不同类型干预措施的概述。任何干预类型(远程或亲自)都有资格纳入，如果它旨在帮助改善帕金森病患者自我管理的任何要素。随机对照试验(rct)、队列研究和病例对照研究符合纳入条件。任何日期发表的研究均符合纳入条件。

排除标准

如果研究没有包括帕金森病的自我管理干预措施，或者如果他们描述了干预措施而没有对其进行评估，则被排除在外。方案和审查也被排除在外。以英语以外的语言发表的研究也被排除在外，因为审评小组没有必要的资源来评估它们。

筛选和物品选择

使用EndNote X9引文管理软件(Clarivate)存储参考文献，删除重复文献，并进行初始筛选。筛选分几个阶段进行，使用基于PICOS的关键字(见多媒体)．接下来，1名审稿人筛选了剩余的标题和摘要(不包括有原因的文章)，并进行全文审查，以确定最终的资格(见图1)．审查小组没有足够的资源(就时间和预算而言)来进行第二个审查人员筛选并提取数据。

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数据提取

对纳入研究的全文进行了审查，数据由1名审稿人根据预定的形式提取(见文本框1)．鉴于预期的研究类型和目的的多样性，提取的具体结果没有预先规定，但包括作为数据提取。

数据分析与综合

描述性分析用于总结从研究中提取的数据，并对帕金森病自我管理干预的文献状态进行概述。研究结果的含义在讨论中进行了检查。

结果

包括研究

数据库搜索检索了1583篇参考文献(参见多媒体附件2)．使用EndNote X9软件删除236个重复，使用关键字搜索工具筛选出1296个引用(参见多媒体)．51篇研究的标题和摘要由1名审稿人筛选，文章因原因被排除。在这51篇文章中，选择了19篇进行全文审查。随后，有1项研究在全文审查时被确定为重复[28]，其中一项研究是RCT的二次数据分析，因此确定了原始RCT并纳入[29]，最终纳入了19项研究。全文评审阶段排除的原因详见图1．包含提取数据的表包括为多媒体附件4．

研究特点

综述中纳入的研究中使用随机对照试验方法学的比例最大(8/ 19,42%或7/ 18,39%，其中2项研究涉及同一试验)[29-36］．其余研究采用了多种研究类型，包括3项评估算法的可行性研究[37-39]、2个单臂前后试验[40，41]、2项先导研究[42，43]、2项混合方法可接受性研究[44，45]，随机病例对照研究[46]，以及对计划依从性的二次数据分析[47］．

这些研究的样本量范围也很广，有11名参与者[42]至474名参加者[31］．样本量最大的8项研究(参与者超过100人)均为随机对照试验[29-36］．

该综述中最早的研究发表于2007年[30.]，最迟在2020年[45]，但三分之二(13/ 19,68%)的研究发表于2017年或之后(见图2)．

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干预的类型

各种不同类型的自我管理干预被包括的研究描述和评估。最常见的干预类型(9/ 19,47%)是家庭锻炼或预防跌倒项目[30.-34，36，41，42，47];在这一类别中，三分之二(6/ 9,67%)是与运动相关的练习或避免摔倒的计划，其余的干预措施是1使用基于传感器的反馈[42]，以社区为基础的运动计划[32]，以及一个手写程序[33］．若干干预措施(5/ 19,26%)提供了一种基于家庭的症状检测或监测手段，这些措施也主要侧重于运动症状[37-39，44，46］．在其余的研究中，有2项提供了行为治疗类型的干预来解决心理健康结果[40，43]， 1(在2篇论文中阐述)提出了护士主导的护理管理计划[29，45]，第1项调查了一个特别注重自我管理技能的康复计划[35］．

有效性证据

总结

鉴于干预措施的不同目标和类型，研究使用了各种不同的结果测量来评估干预措施。最有力的有效性证据来自8项随机对照试验[29-36］．总之，8项随机对照试验中有5项发现了显著证据，表明干预在达到各自的主要结果方面比对照组更有效:2分钟步行[32]，减少落差[30.]、自我感知的日常活动表现[34]，运动障碍学会统一帕金森病评定量表的运动评分[36]，以及与健康有关的生活质量[35］．其他3个rct [29，31，33]、前后试验[41]，以及其中一项先导研究[42]发现了部分(而非全部)测量结果的显著差异(组间或时间间)。

以汽车为重点的项目成果

其中几项研究检查了干预措施，包括与物理治疗师或职业治疗师进行会话，并结合旨在预防跌倒或改善身体活动功能的独立实践[30.，31，34，41］．在两项专门针对跌倒预防的研究中，有一项发现干预组的跌倒率明显低于对照组[30.］．另一项研究(PDSAFE个性化跌倒预防计划)没有发现两组之间在重复跌倒方面有显著差异，但确实观察到干预组与对照组相比有更好的平衡、功能强度和跌倒疗效，并减少了险些跌倒[31］．其余2项研究集中于运动;1发现对锻炼和锻炼时间的结果预期显著改善，在统一帕金森病评定量表和帕金森病问卷-39中，但没有自我效能、对功能能力的结果预期、抑郁或时间椅子上升评分[41]，而另一项研究发现，在日常活动的自我感知表现上存在显著差异，但在感知能力、日常活动表现、疲劳影响、应对技能、情绪或生活质量指标上没有显著差异[34］．

有两项以运动为重点的干预研究使用数字技术提供自我管理支持[36，42］．这些研究发现，虚拟现实家庭教练固定周期导致干预组和对照组在统一帕金森病评定量表上有显著差异，有利于干预组[36]并且在双任务处理时，基于传感器的听觉反馈设备在提高步数自动性方面有显著差异，但对跌倒恐惧、认知功能或自我报告的步数冻结没有影响[42］．

其余两项以运动为中心的干预研究提供了每周两次有氧和抗阻训练的社区运动干预，发现对2分钟步行评分和12个月的统一帕金森病评定量表有显著影响[32]，另一项控制干预侧重于书写，发现对自我报告的难度有一定影响[33］．

心理健康结果

有两项研究考察了干预措施对帕金森病相关心理健康结果的影响[40，43］．这两项试验都检查了一种干预措施在一段时间内的效果，并发现了显著的改善。其中一项研究试点测试了一项为期10周的认知行为远程医疗计划(自助手册与偶尔的电话会议相结合)，发现在4个月的研究期间，抑郁和焦虑有了显著改善。43］．另一项研究评估了一项为期6周的基于电话的行为激活干预，发现对冷漠的干预有显著的、中等到大的效应(d=0.77)、抑郁(d=0.70)，以及生活质量(d= 0.50) (40］．

算法评估

有两项研究通过测量接收操作曲线下的面积(AUC)作为主要结果来评估分类算法。AUC表示模型区分两种情况的能力，一般情况下，0.7-0.8分为可接受，0.8-0.9分为优秀，0.9分及以上为优秀[48］．第一项研究发现，最佳模型的auc为0.88和0.91 [37]，另一个验证了该模型在临床收集的数据(AUC 0.83)与在家庭收集的数据(AUC 0.76)上表现相似[38］．第三项评估算法的研究报告称，与类似系统相比，该算法具有优势，并且可以复制临床决策;然而，有监督的机器学习过程是基于一个神经学家的决定，所以算法已经学会了复制这些决定[39］．作者承认这是该研究的一个局限性。

患者感知、可接受性和可用性

在这19项研究中，有2项使用混合方法来检查用户对干预措施的看法[44，45］．第一项研究是一项由护士主导的帕金森病护理管理干预的多位点随机对照研究[29］．研究发现，在干预后，帕金森病患者高度评价他们的药物自我管理，并发现护士护理经理是有帮助的，尽管参与者和护士护理经理报告了该计划的一些可用性问题。同样，护士发现该项目很有帮助，帕金森病专家发现护士护理经理的角色很有帮助，两者都报告说帕金森病患者的自我管理有所改善[45］．

另一项研究评估了腕式传感器的可接受性[44］．参与者认为长时间使用后会出现不适和背带问题;然而，佩戴传感器的依从性很高，参与者报告说，相比症状日记，他们更喜欢传感器[44］．

依从性

有1篇文章[47]报告了纳入本综述的1项随机对照试验的二次数据分析[30.］．它检查了该研究干预组的70名参与者对家庭锻炼计划的坚持程度。患者报告完成了较高比例(79%)的推荐重复次数。依从性取决于参与者的特征;具体来说，年龄越大，身体状况越差，疼痛，焦虑和抑郁都与减少对规定运动的坚持有关。47］．

成本效益

只有一项研究侧重于评估成本效益[46］．库波等[46]进行了一项随机病例对照研究，比较了基于家庭的运动监测(使用无线运动传感器)和在办公室的监测。他们报告说，以家庭为基础的监测具有成本效益，但发现两组之间的症状或生活质量没有显著差异[46］．

讨论

调查结果摘要

综述中纳入的研究在研究和干预类型、参与者数量和评估结果方面差异很大。大约三分之二(13/19)的研究包括主要关注运动相关结果的检查干预措施。近40%(7/18)的研究为随机对照试验;与其他研究类型(11至82名参与者)相比，这些试验的样本量最大(从105至474名参与者不等)。

随机对照试验也有最强的干预措施有效性证据，与对照组相比，近三分之二(5/8)的研究发现其主要结果有效性的显著证据，其余3项研究发现其某些结果变量的显著证据。然而，非rct研究都至少有一些证据支持他们的干预，包括随着时间的推移干预的效果、良好的模型拟合性、依从性、总体上积极的可接受性和用户感知，或成本效益的证据。然而，其中几项研究报告了其设计的局限性，并强调需要进一步调查以解决未回答的问题。

限制

本文的局限性在于只有1名研究人员进行了文章选择、数据提取和数据分析。PRISMA-ScR框架用于指导评审[27]并确保报告了范围审查的要求，但我们无法防止由于缺乏第二个独立审稿人的验证而产生的任何潜在偏差。

选择偏差的另一个潜在来源是，在初始搜索中检索到的任何纳入的文章或评论的引用中都没有进行人工搜索。由于时间限制，这项研究不可行，但增加了相关研究可能未纳入综述的可能性。

意义与未来研究

在初步检索期间检索到的大量研究和综述中包括的各种干预类型表明了帕金森病的技术支持和家庭护理研究的广度。支持帕金森患者自我管理的研究涉及管理的几个不同方面:以家庭为基础的症状监测，旨在改善数据收集，更好地为卫生保健专业人员的护理决策提供信息;旨在改善心理健康的行为疗法;以及独立的、有监督的或社区的项目，旨在增加活动能力和力量，减少摔倒的风险，提高生活质量。

除了研究的多样性之外，本综述还确定了正在开发和评估的干预措施的一些趋势，以支持帕金森病患者的自我管理。最突出的趋势是将干预措施的重点放在与运动相关的监测和护理上。这是一个有趣的观察，因为帕金森病的非运动症状可以对疾病负担和生活质量产生重大影响[49-52］．在回顾的干预措施中，只有2项主要侧重于帕金森病的心理健康方面[40，43］．虽然其他一些研究(6/17)确实将至少一种非运动症状评估为次要结局(最常见的是抑郁症)[29，31，34，36，41，46]，令人惊讶的是，缺乏旨在改善非运动症状自我管理的干预措施。鉴于非运动症状对帕金森病患者的影响，这是一个重要的差距，应该进一步调查和解决。

未来研究的另一个关键领域是自我管理干预措施的成本效益。纳入的研究中只有1项研究审查了成本效益，该研究还发现缺乏进行高质量成本效益评估所需的资源(例如，缺乏针对帕金森病患者的特定“疾病成本”问卷)[46］．这将是一个需要探索的重要领域，因为一些干预措施似乎是资源密集型的，特别是涉及治疗师家访的干预措施。虽然如果这些干预措施改善了生活质量，减缓了健康恶化，并减少了对昂贵治疗的需要，就有可能抵消成本，但需要对这些干预措施进行严格评估，以证明其广泛采用的潜在好处。

结论

这一范围综述的目的是检查和提供关于帕金森病患者自我管理干预的文献状态的概述。在这一领域有大量的研究，包括一些随机对照试验，重点是各种类型的自我管理干预。大多数研究报告了至少一些干预措施有效性或积极效果的证据，最佳有效性证据来自随机对照试验。然而，回顾的大多数研究都集中在运动相关的干预措施和结果上，很少有干预措施旨在解决帕金森病的非运动方面。显然也没有考虑到干预措施的成本效益。需要进一步的研究来比较实施干预措施以支持帕金森病患者的自我管理的潜在健康和经济效益与提供干预措施的成本。尽管一些研究检查了使用数字技术监测症状或提供反馈的干预措施，但许多干预措施都需要大量的面对面时间。未来的调查可以比较亲自或通过数字技术提供干预措施的有效性，以潜在地提高自我管理支持的成本效益和可用性。