远程保健运动音乐增加青少年脑瘫患者的体育活动参与:试点随机对照试验

介绍

背景

脑瘫(CP)是儿童常见的运动障碍[1]和“描述一组永久性的运动和姿势发育障碍，导致活动受限，归因于胎儿或婴儿大脑发育中的非进行性紊乱”[2，3.]。青春期是卫生专业人员让患有CP的青少年参与定期闲暇时间体育活动的关键时期。LTPA定义为运动、调理、锻炼、家务劳动和其他日常活动所消耗的能量[4]。有报告显示，患有慢性脑瘫的年轻人患慢性脑瘫的比率低得惊人，远高于正常发育的年轻人[5，6]。冠状病毒大流行进一步降低了CP青年参加LTPA的人数[7]。然而，经常运动的CP患者成年后更有可能过健康积极的生活方式[6]，这对患CP的健康老龄化有重要影响。

先前的研究表明LTPA干预可以改善大肌肉运动功能[8]，降低发病风险[9]，并可能有助于治疗继发性疾病，如疼痛和疲劳[10，11]。30多年来发表的临床研究报告进一步支持了LTPA的参与，这些研究报告了CP儿童的身体健康和福祉[8，12-15]。总的来说，这些发现表明了成功的临床试验项目与那些影响社区内更大人群的项目之间的差距。因此，有必要确定可以轻松地超越临床和研究支持环境的程序，以覆盖更多的CP患者。

针对残疾青年的临床LTPA研究通常不被设计为转化为家庭或社区，因此达不到接触更多人口的[16]。由于无法在随机对照试验(RCTs)中达到和纳入大样本量，很少有高质量的证据(荟萃分析)证实LTPA干预对CP的影响[8]。此外，干预措施通常规定在健身或临床设施现场监督和实施的项目，通常只包括不能走动的个人(即，研究通常排除使用轮椅的人)[8，17-19]。对于可能长期使用轮椅或行走困难的CP患者，无论一般指南是否[20.]或针对cp的指引[15]被使用。此外，通常还有地理、环境(如交通不便)或经济(如负担不起健身会员或治疗师的一对一监督)等原因，导致患者无法参加当地设施或诊所的现场LTPA项目。21，22]。因此，迫切需要将成功的临床运动研究转化为更广泛的运动项目，以针对缺乏服务和缺乏运动能力的CP青少年。

以家庭为基础的锻炼项目，通过视频会议(远程教学)结合“虚拟”行为指导，对于那些可能无法方便地获得其他锻炼方式的残疾人来说，是一种理想的方法。远程保健方法相对于常规护理的优势包括增加社会支持、护理质量、成本效益和获得服务的机会[23]。自COVID-19大流行爆发以来，这些优势使远程医疗成为卫生服务的重要组成部分[24]。根据支持性问责理论[25]，使用远程保健技术的方案可以克服现场保健服务的障碍并促进与保健专业人员的牢固关系，从而促进牢固的依从性。远程医疗和行为指导解释了两个最大的残疾青年运动试验的成功[26，27]，通过采用远程医疗技术减轻参与者和LTPA培训师的负担，样本量分别达到101和92个。LTPA试验在残疾青年中的平均样本量为27人[16]。

为了开展和实施针对青少年CP的大规模试验，可以从成人文献中吸取经验教训，成人文献在扩大研究样本方面更为成功。一项正在进行的远程医疗试验正在测试一种新颖的运动到音乐(M2M)视频程序的有效性，该程序包括400多名身体残疾的成年人(NCT03024320)。M2M是一个为期12周的计划，包括83个愉快的运动例程伴随着音乐，以提高心血管容量，肌肉力量和耐力，和运动范围。M2M将音乐元素与增强健康的运动相结合，可以提高注意力，沟通能力，大脑可塑性[28，29]和功能结果[29]。有证据支持M2M在增强多发性硬化症成人的功能活动能力(定时起身和行走测试和6分钟步行测试)方面的有效性[30.]。虽然M2M主要是通过远程保健渠道实施的，但M2M最初是由一个在残疾人最先进的运动设施提供的现场方案进行修改和扩大的(湖岸基金会)。

到目前为止，还没有一个基于证据的项目，可以由卫生专业人员在多个地点和环境中轻松传播，以促进有行动限制的CP青少年的LTPA。一个低成本的M2M项目有可能解决这一需求，但尚未在残疾儿童中进行测试。

目标

本研究的目的是检验以青少年为基础的适应性M2M干预的初步效果，以增加青少年CP患者的活动和LTPA参与，与4周等待名单对照组(WC)相比。第二个目的是探索该计划对感知疼痛和疲劳水平的潜在影响，这是两个重要的次要条件，可能通过LTPA的参与得到改善。第三个目标是定性地评估影响依从性的关键因素，并发展一个理论，为CP更有针对性的M2M远程医疗计划的发展提供信息。最初的M2M计划包括为更大、更普通的成年身体残疾人群进行运动锻炼。

为了确定M2M是否需要对患有CP的青少年进行特定的修改，本研究旨在解决以下研究问题:早期采用基于成人的计划是否会增加患有CP的青少年的身体活动、LTPA、疼痛和疲劳水平?考虑到干预包括运动视频和旨在增加社区活动的行为指导，我们假设M2M参与者在干预后与WC参与者相比，他们的LTPA和活动水平会增加。

方法

研究设计和RCT考虑

本研究是一项平行臂先导随机对照试验(立即M2M干预组与WC组)。输入数据的人不知道分组分配。随机化由项目统计学家执行，他不参与招募或干预。该试验被先验注册为临床试验(NCT04264390)。该试验于2020年2月至2021年9月在COVID-19大流行期间进行。由于COVID-19大学相关的延迟，干预时间从最初建议的进行试验前的8个月缩短至4个月(经研究发起人批准)。根据美国国立卫生研究院干预发展阶段，这项研究是一期试验。该试验的重点是在试点测试中测试一种新的行为干预措施，并测试有助于开发更大规模试验培训材料的实施问题。该研究还包括对结果的初步检查，该结果将为更大规模的试验提供疗效估计。

招聘

参与者是通过儿童医院的医疗和账单记录以及医生推荐通过电话招募的。招聘于2020年9月至2021年9月进行。资格标准包括(1)根据国际疾病分类代码从电子医疗记录中诊断为CP;(2)能够用手臂运动，因为大部分运动包括手臂运动;(3)年龄在10至19岁之间(世界卫生组织定义的青少年年龄范围)[31]，(4)在家中接入Wi-Fi互联网连接，以及(5)能够使用能够观看互联网视频内容的设备(电视、平板电脑、笔记本电脑或台式电脑)。排除标准如下:(1)身体活动(定义为在典型的一周内每天进行60分钟的中等至高强度运动)[32(2)完全失明或耳聋。

评估程序

筛选、招募和数据收集是远程进行的。这样做是为了不需要运输。前往某一设施的交通使很大一部分人不敢参与(即使是为了收集数据)[33，34]。评估程序如下:首先，根据医疗和账单记录对潜在参与者的年龄和残疾类型进行了预先筛选。其次，与儿童、成人或看护人联系，确认他们的兴趣和资格。第三，准参与者完成评估。他们有两种选择来完成评估:(1)将知情同意文件和所有结果测量或问卷装在一个大信封里，通过物理方式邮寄文件;(2)通过安全的网络数据库REDCap (Research Electronic Data Capture;范德比尔特大学)，并通过电话与研究人员完成问卷调查。孩子们被要求在照顾者的帮助下完成问卷。第四，一旦同意文件签署，参与者被随机分为干预组和对照组。在4周的干预或等待期后，干预组和对照组的参与者使用与基线时相同的选项完成了第二组问卷。

此外，在为期4周的干预结束时，所有参与者都对一项开放式调查提供书面反馈，询问与喜欢、不喜欢相关的问题，并提出改进计划的建议。他们还可以选择参加一对一的电话或Zoom (Zoom Communications)与首席研究员(PI)的半结构化访谈。访谈的问题包括对项目的总体看法、喜欢和不喜欢、对音乐和锻炼的偏好、影响出勤率的因素以及改进项目的建议。采访时间不超过45分钟。参与者获得20美元来完成访谈。访谈被录音并转录以供分析。

随机化

基线评估完成并返回后，招聘人员联系项目统计学家，以确定参与者分配到一个组。参与者随机分为2组(M2M或WC)中的1组，采用排列块随机化方法，分配比例为1:1。参与者根据他们的功能水平分为站立(大运动功能分类系统[GMFCS]等级I-III)或坐着的M2M计划(GMFCS等级IV-V)。随机化序列是由项目统计学家使用计算机生成的排列块随机时间表先验生成的(SAS，版本9.4;SAS研究所)。只有统计学家知道随机化顺序(招募人员、调查人员和干预人员对随机化顺序不知情)，统计学家不参与干预或招募过程的任何其他部分。鉴于干预和控制的性质，在干预期间不可能使参与者或远程教练失明。

干预过程

概述

如果随机分配到M2M组，参与者将被邮寄干预设备和说明。随机分配到WC组的参与者在4周的等待期后接受干预，在此期间他们继续正常的日常活动或治疗。参与者完成问卷后可获得45美元。

基于家庭的M2M干预

M2M结合了各种以音乐为导向的运动套路，伴随着音乐，以提高心血管能力，肌肉力量和耐力，运动范围和一般身体功能。这项M2M干预包括早期采用阶段(前4周)一个更大的12周成人M2M计划[5R01HD085186-02]。35]。M2M包括三种类型的视频给参与者根据他们的水平GMFCS级别和功能能力:(1)视频手臂和腿练习(1级,指定GMFCS水平i ii),(2)视频只有手臂练习(级别2,指定GMFCS水平III-V或轮椅用户),和(3)视频与手臂和腿练习身体的一侧(3级,GMFCS水平》与软弱或运动限制身体的一侧,即轻偏瘫)。GMFCS水平是在筛查呼叫期间使用GMFCS的扩展和修订版本(GMFCS- e&r)确定的[36]。具体而言，父母在口头指导下完成6至12岁儿童的GMFCS-E&R或12至19岁儿童的GMFCS-E&R [36]。

目前的干预措施包括将M2M视频汇编成每周播放列表。参与者被要求在非连续的日子里每周完成3次播放列表中的所有视频。在第一周，处方通常包括总共48分钟的视频时间，其中包括一系列有指导说明的混合运动练习。在第2周和第3周，患者被要求观看70分钟的视频。第2周包括2个混合范围运动和肌肉强化练习。第三周包括2个动作范围练习和1个强化练习。在第4周，参与者被要求观看100分钟的视频，其中包括2种运动常规，一种用于力量锻炼，另一种用于心血管锻炼。每周都有一段由成人教练教授的视频，介绍一个新的动作套路。接下来的一周，教学视频被删除，取而代之的是另一个视频，由一个残疾的成年演员示范，他指导参与者完成常规动作。这些视频在其他地方有详细描述[35]。视频中的音乐是没有版权的。音调放松、节奏较慢的歌曲被选为运动范围。他们选择节奏较快的歌曲来锻炼肌肉和心血管。如果参与者使用规定的视频有困难，研究人员用更适合他们功能活动水平的视频代替他们。例如，如果参与者在第1级视频中的手臂或腿部运动有困难，他们的程序中的视频可以酌情从第2级(仅手臂运动)或第3级(一侧身体运动)的视频中添加。每个程序水平的干预剂量以频率、强度、时间和类型(表1）.参与者收到了用于力量锻炼视频的可调节手腕重量的邮件。参与者被告知，如果他们对安全有任何担忧，或经历了任何由干预引起的状况或伤害，请立即致电首席研究员。

这种干预使用了消费者可以获得的设备和软件，可以很容易地被其他干预主义者复制。所有M2M视频都存储在一个免费、安全、公开、基于云的视频共享服务(YouTube)上。YouTube账户被设置为“私有”:只有PI授予访问权限的用户才能观看视频。远程教练使用YouTube Analytics web应用程序监控参与者的遵守情况。YouTube Analytics自动记录观看时间，用于流媒体内容的设备类型，观众保留，位置，日期或时间框架，设备，喜欢和不喜欢，以及用户评论。

为了访问YouTube上的视频，参与者可以使用笔记本电脑、台式电脑、平板电脑、手机或电视。为了提高观看视频的一致性，所有的参与者都被提供了一个谷歌Chromecast设备，这样他们就可以把视频流到家里的电视上，这是参与者被鼓励使用的方法。Chromecast是一种低成本设备，允许用户从另一台计算机设备(如智能手机)上传输内容到电视上，它可以从大多数主要零售商那里购买。在整个干预期间，没有对设备或基于网络的方案进行任何更改。

除了M2M项目外，干预措施还包括使用Zoom视频会议软件与远程教练进行行为指导电话。参与者共接受4次辅导电话(每周一次)。每次辅导电话(电话或视频会议)持续约20分钟。考虑到父母的知识在决定青少年参与LTPA的程度方面起着重要作用，护理人员被指示在辅导电话期间支持他们的孩子[22，37]。父母意识到LTPA的好处、积极的态度和坚持不懈地探索LTPA的选择被认为是LTPA行为的促进因素[37]。父母的障碍包括认为LTPA和体育不重要，担心青少年适应正常发育的孩子，以及看着孩子在竞技体育中挣扎而感到困难[37]。一名照顾者被鼓励参加青少年参与者的辅导电话。参与者被允许在没有护理人员在场的情况下参加电话会议，但在整个电话会议期间，必须有护理人员在场。

教练电话的目标是加强对运动视频的坚持，并在社区内推广一般的LTPA和活动。这些呼吁包括社会认知理论框架内的行为改变技术[38]。具体策略包括建立信心，设定目标(具体的，可测量的，可实现的，现实的，及时的目标)，计划实现目标的步骤，指导适当的运动技术以提高精通程度，讨论克服参与障碍的方法，解决与运动相关的问题，讨论可以从运动中获得的实际好处(回顾最近对CP运动的系统回顾)。教练呼叫程序描述在多媒体附录1．指导课程由2名研究人员进行。首席远程教练(BL)具有适应性LTPA和通过远程训练对残疾人进行行为指导的研究背景，此外还有10年针对各种残疾群体进行运动训练的实践经验。助理远程教练是儿童医院的物理医学和康复住院医师，由首席远程教练指导。这些远程教练每两周一起审查一次程序，以保持教练的忠诚。远程教练在一张Excel表格上做了书面笔记，并将其存档在该大学的安全BOX服务器上。

WC参与者

WC组的参与者被要求保持4周的日常活动。在完成这段时间的无干预后，WC参与者接受了M2M干预。

定性程序摘要

定性程序总结如下:

1. 完成干预的参与者被要求参加一个面试，就如何改进该计划提供反馈。
2. 感兴趣的参与者被安排进行45分钟的电话或Zoom通话(参与者偏好)。
3. 采访是由PI进行的，他们提出了10个问题，涉及对项目的总体看法、喜欢和不喜欢、对音乐和运动的偏好、影响出勤率的因素以及改进项目的建议。
4. 采访由第三方公司录音并转录。
5. 转录的准确性被反复检查。
6. 对数据进行编码(见Aim 3分析部分)。
7. 一个基于编码结果的理论被创造出来。
8. 为了完成面试，参与者会收到一张电子借记卡。

措施或评估

研究结果通过问卷调查进行评估。如果参与者不能独立完成问卷，他们可以帮助他们的孩子。

目标1:主要结果测量

主要结果是4周M2M干预后LTPA的前后变化。在第0周和第4周，使用儿童参与和享受评估(CAPE)测量LTPA [39]。CAPE用于记录日常活动中的变化。CAPE提供了三个级别的得分:(1)总体参与得分，(2)反映正式和非正式活动参与情况的领域得分，以及(3)反映5种活动(积极的体育娱乐和社会，技能为基础的和自我完善的活动)参与情况的得分。我们的目的是比较研究小组之间积极的体育娱乐活动(LTPA的测量)和总体总CAPE评分(活动的测量)的变化前后。系统评价报告CAPE有足够的效度(结构和内容)和信度(内部一致性、内部信度和测试重测信度)证据支持其在青少年CP患者中的应用[40，41]。

目标2:对疼痛和疲劳的潜在影响

本研究的第二个目的是探讨该计划对感知疼痛和疲劳的潜在影响。感知疼痛和疲劳使用美国国立卫生研究院神经质量标准儿科疼痛和疲劳简表进行测量[42]。neuroqol儿科评估是一套与健康相关的生活质量工具，旨在用于患有神经系统疾病或疾病的儿童和青少年(8-17岁)[43]。神经生活质量测量的心理测量特性已经在各种临床人群中进行了测试，但没有在CP中进行测试。检查疼痛和疲劳的基本原理是，管理这些疾病的治疗已被CP利益相关者确定为首要研究重点[44]。neuroqol疼痛简表包括8个问题，涉及过去7天内的感知疼痛水平。问题探讨感知疼痛强度、频率、疼痛位置、疼痛存在以及疼痛如何影响生活方式活动。疲劳简短表格包括8个问题，涉及疲劳状态以及过去7天内疲劳程度如何影响生活方式活动和情绪。分数越高表明疼痛和疲劳程度越低。

目标3:理论生成告知未来远程医疗LTPA计划

Charmaz的扎根理论框架[45]支撑了本研究的定性成分。这种方法假定理论是“通过我们过去和现在与人、观点和研究实践的参与和互动”构建的。因此，所有的研究组成部分都以以下哲学假设为指导:批判现实主义本体论观点(即，存在一个单一的现实，可以通过与现实相关的事件的主观感知或经验来理解)[46和解释主义认识论的观点(即，知识是由参与者和研究者共同建构的)[47]。换句话说，当参与者思考与他们过去经历有关的问题时，他们会回忆起现实，而这种现实受到面试官、照顾者和参与者的互动影响。该理论由3组数据提供信息:一对一的干预后访谈，项目后反馈调查，以及2名远程教练在每次行为指导电话后所做的笔记。

道德的考虑

该研究方案已获得阿拉巴马大学伯明翰分校人体使用大学机构审查委员会(300004608)的批准。在开始研究之前，获得了大学机构审查委员会的批准。在入组前获得所有参与者或其照顾者的书面知情同意。

统计分析

概述

以家庭误差率0.05评估统计学显著性。质量控制包括数据复核以及描述性和图形化方法来总结所有关键变量的基线特征，然后是独立的双尾分析t检验和卡方统计评估基线组差异。所有数据的准确性都经过再三检查。

权力

考虑到以下变量，功率估计计算确定需要54个样本量来检测组差异:显著性水平为0.05,Cohend为0.75，功率为80%。该计算基于一项针对患有CP的儿童和青少年的运动随机对照试验的数据，该试验使用了相同的LTPA参与(CAPE)测量方法[48]。虽然干预的持续时间比本研究的更长，但研究小组认为与其他随机试验相比，干预和措施是最相关的[19]。

主要分析

我们使用基于单变量的协方差分析(ANCOVA)检验了干预与对照条件对LTPA (CAPE总分、域得分和CAPE活跃体育娱乐[CAPE- apr]域得分)前后变化的影响F-统计(条件:干预和控制，改变评分，基线变量数据作为协变量)。ANCOVA已被发现是一种有效的、无偏见的分析变化前后分数的方法[49]，与方差分析和线性混合模型相比，它具有最小的方差，最高的功率和名义95% CI覆盖率[49，50]。该方法还用于比较干预前后次要结局变化的组间差异。如果不满足ANCOVA假设，则为双尾t进行了测试。

三级定性分析

音频转录、参与者反馈调查和远程教学笔记被视为定性数据，使用接地理论方法进行分析。编码过程包括3个阶段:生成(1)初始代码(即表示文本行的短语)，(2)集中代码(即表示一个或多个初始代码的短语)，以及(3)概念类别(即表示一个或多个集中代码的高阶短语)[45]。概念范畴和代码被安排成一个概念图(实体理论)，以解决研究目标。这个过程在其他地方有详细的描述[51]。这两位分析师是远程教练。首席分析师是一名定性研究人员，拥有对残疾人进行350多次访谈的经验。第二名分析师是住院医师，接受了分析师的培训。

数据排除

未完成干预后评估的参与者的数据被排除在分析之外。

结果

定量结果

概述

参与者特征在表2．详细的招募和登记信息显示在CONSORT(综合报告试验标准)图表(多媒体附录2）.在接触的521人中，82人(15.7%)被评估为合格，58人(11.1%)被纳入，51人(9.8%)完成干预，49人(9.4%)完成干预和评估并被纳入分析。共有4名参与者不想完成疼痛和疲劳测量，因为他们觉得评估和文书工作负担过重。在基线时，两组在研究结果或特征方面没有统计学上的显著差异(均P < 0.05)。

在整个4周的计划中，平均坚持规定的锻炼视频时间为68%(全部49人，立即开始和对照)。第1周的平均依从性为90%(44/49分钟)，第2周为83%(56/68分钟)，第3周和第4周分别为69%(45/65分钟)和43%(40/95分钟)。第1周的教练电话依从率为98%，第2周为90%，第3周和第4周分别为90%和86%。参与者未报告不良事件(如事故、伤害或与干预相关的情况)。

目的1和2结局

组间结果的前后变化显示在表3对于结果变量。ANCOVA显示，组间cape强度变化前后评分差异有统计学意义(F_{1, 47}= 5.63;P = .02点;影响大小= 0.11;也称为体积活动)及cape - apr强度(F_{1, 47}= 8.76;P = .005;影响大小= 0.17;也称为体积LTPA）.估计的边际平均值显示，这些是有利于干预组的小变化。对CI的解释显示，活动强度的变化可归类为极小至无变化，因为CI中包括0 [52]。CAPE总分或CAPE- apr - diversity、with who、where、enjoy评分组间差异无统计学意义(均P < 0.05)。疼痛和疲劳原始评分组间差异无统计学意义(P < 0.05)。

定性结果

概述

共有28名完成干预的人也完成了访谈，我们选择在这个样本量上停止访谈，因为概念类别似乎饱和了(即，数据分析师相信概念类别得到了充分的代表和探讨)[45，53]。结果分为两个部分。第一部分简要描述了代表参与者对理想的基于家庭的远程医疗LTPA计划偏好的概念类别和代码。中列出了6个由此产生的概念类别表4并在后面的章节中描述。第二部分详细阐述了概念类别之间的关系，并描述了一个理论框架，旨在为患有CP的青少年开发或实施远程医疗LTPA计划的干预学家和卫生专业人员可以使用该框架。

音乐、适当的锻炼和照顾者的支持会影响享受

孩子们对节目的坚持程度在很大程度上取决于他们对节目的享受程度。这个节目的乐趣增加了孩子们对每个视频中的动作和说明的注意力。高水平的享受会导致表演动作时的笑声和微笑，而低水平的享受会导致低水平的视频表演时间，以及对参与不感兴趣甚至辍学(2例)。带来快乐的因素包括音乐、适当的锻炼和照顾者的支持。

护理人员的支持增加了练习的依从性和适宜性

护理人员是依从性的关键因素，可以为孩子提供所需的补充适应(除了视频中显示的那些)。在GMFCS等级为IV到V的参与者中，护理人员被指示通过身体帮助他们的孩子完成运动来修改程序。在这些情况下，照顾者报告说，他们注意到，当照顾者把手放在孩子身上做有趣的动作时，孩子们会变得快乐，而不是照顾他们。此外，照顾者经常管理孩子的锻炼计划和辅导电话，这很困难，因为参与者通常每天都有繁忙的学校和护理活动。在某些情况下，护理人员与孩子一起播放视频，并使用口头暗示和积极强化来增加孩子的依从性。

音乐是加入和维持锻炼计划的工具

音乐被认为是孩子和照顾者加入和参与该计划的兴趣的核心组成部分。参与者报告说，他们对音乐的热爱融入了他们在家做的最愉快的活动中。一些参与者喜欢在家里随着音乐跳舞或听音乐来缓解他们的焦虑，改善他们的情绪。参与者表达了各种各样的音乐兴趣，并指出与他们的兴趣相一致的音乐可以提高他们的依从性。一些人喜欢干预中没有版权的音乐，而另一些人更喜欢与他们的兴趣一致的音乐。然而，对于运动，他们报告说音乐不需要局限于特定的流派，相反，音乐应该与运动的节奏相吻合(例如，心血管运动的“欢快”节奏)。参与者强烈指出，没有大量音乐成分的锻炼计划不会吸引他们长时间参与或表演。

视频元素影响练习的可用性和适用性

参与者和护理人员报告了几个影响儿童依从性的视频元素。首先，参与者更喜欢短视频和异步视频，而不是实时指导(面对面或视频会议指导)。一些参与者建议持续时间小于20分钟。这是因为照顾者和孩子们都有繁忙的日程安排，包括上学、照顾活动、频繁的医疗或治疗预约或关注。可以暂停视频，按照孩子自己的节奏进行训练，这是异步训练的一大优势。其次，建议视频包含重复练习和视觉语言指导，以适应各种学习和身体需求。具体来说，第四周的心血管运动视频在运动动作之间有太多的过渡。此外，动作也太快了。这两个因素是第4周视频依从性较低的原因。参与者还希望视频的持续时间更短，以适应短暂的注意力持续时间，这是第3周和第4周依从性下降的原因。 Notably, caregivers desired more program adaptations for people with GMFCS levels IV to V. In these cases, caregivers and participants desired a caregiver-child–assisted M2M program. Such a program could display a caregiver physically assisting the child throughout the movements and more appropriate exercise positions to avoid the need for transfer (eg, exercises performed in a bed, power wheelchair, or floor). For children with GMFCS levels I to III, exercises often appeared suitable and when performed successfully, provided participants with a sense of happiness and accomplishment that increased enjoyment. “Honestly, he reacted better to the videos than I anticipated...He uses a wheelchair and enjoyed them. Doing something he knows he can do. He looks forward to it” [caregiver of participant 22]. Third, participants and caregivers reported that age-appropriate themes and relatable actors could increase their interest. Actors could have a similar functional ability or be superheroes or animated characters from a show or movie. Participants desired videos based on age-appropriate themes (eg, superhero themes, pop dance themes, or sports). Fourth, exercises that were perceived as beneficial to physical function appealed to both the participants and caregivers. As stated by participant 47, “I really liked doing the exercises because I had arm surgery, and I feel like the exercises helped my arms and made me feel better.”

行为教练通过问责和支持来提高坚持

护理人员和参与者都报告说，如果没有行为指导的支持，这个项目就不会很好地坚持下去。指导有助于确定运动适应性，了解运动对CP的重要性，并回顾计划结构或指导。最重要的是，这些指导为参与者和照顾者提供了一种责任感。他们觉得自己已经做出了承诺，并与一位值得信赖的健康专业人士建立了社会联系，这让他们想要尽最大努力参加会议。他们还赞赏一名保健专业人员的目标是在医疗和学校环境之外改善他们孩子的健康，他们认为这方面的服务不足。此外，教练还可以解决流媒体问题，并为完成运动处方提供指导。

提高远程医疗LTPA计划依从性的理论

本节描述了一个可供干预主义者和卫生专业人员使用的理论(图1该理论展示了一个框架，描述了概念类别之间的联系，这些联系可能会导致对远程医疗LTPA计划的依从性增加。

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该理论假设有三个因素影响CP青少年对远程医疗LTPA计划的依从性:支持，视频元素和音乐。一个成功的旨在促进自我或家庭调节的家庭锻炼行为的远程医疗计划应该解决所有这三个因素。依从性受到乐趣、可用性(即成功的视频表现)和责任的影响。音乐是一种强大的享受因素，在任何旨在促进可持续运动行为的家庭锻炼计划中都应该被视为强制性的。节目元素(例如，孩子们乐于表演与他们的功能能力相匹配的动作，包括适合他们年龄的主题和演员)以及来自照顾者和行为教练的支持进一步影响乐趣。

程序元素影响依从性和可用性。如果一项运动不适合个人，他们将无法成功地完成该运动，结果是迅速失去兴趣。此外，尽管有合适的练习，如果视频说明没有适当地呈现，练习也不适合参与者的需要。因此，视频元素与可用性间接相关。

照顾者的影响对参与者的依从性至关重要，而且往往超过其他因素。例如，一个高度参与的照顾者可能会增加对不太愉快的音乐和不合适的运动或视频元素的坚持。行为指导对于维护护理人员和参与者至关重要，它通过绩效监控、利益知识以及与可信赖的健康专业人员或组织建立联系来提供一种责任感。这一理论得到了支持性问责理论的支持[24]。此外，辅导有助于解决程序和技术问题，并帮助护理人员参与程序调整。因此，行为指导通过问责制和间接通过照顾者支持影响依从性，同时通过项目要素间接影响依从性。

从概念上讲，该理论的所有三个组成部分，即音乐、项目要素和支持，都应加以解决，以提高患有CP的青少年强烈坚持远程医疗LTPA试验的可能性。

讨论

主要研究结果

虽然有针对CP青少年的有效现场LTPA干预措施，但由于可及性和费用，这些干预措施的有效性和传播性较低。最近的系统综述表明，LTPA试验仅对增加门诊CP患者的LTPA参与有效，而且通常样本量较小[16，19]。本项目在患有CP的青少年中试点了一项低成本的行为指导M2M计划，以确定远程医疗计划是否可以潜在地改善活动、LTPA、疼痛和疲劳，以及是否需要进行修改。

定量研究结果表明，与WC相比，M2M计划导致个体在家庭环境中执行的LTPA体积的小幅增加(效应值=0.17)。cape - apr强度的统计学显著改善证明了这一点，但cape - apr多样性(活动类型)、-With Who(与他人一起运动)、-Where(运动环境)和-享受得分没有改善或差异。考虑到很少有随机对照试验成功地促进了社区内独立运动行为的采用，无监督LTPA行为的统计学显著增加是有意义的[16，18，19]，尤其是那些行动不便的CP患者。reed等人的荟萃分析[18表明行为干预在改善“习惯性体育活动”(通过每天的步数来衡量)方面是有效的，但干预在改善LTPA方面没有效果。换句话说，行为指导的干预可以提高走动者的步数。然而，需要进一步研究在社区中促进非活动人群LTPA的方法。虽然在一般活动(cape强度)方面有统计学上的显著改善，但这种差异还不足以被称为效果。

使用轮椅的CP患者在很大程度上被排除在LTPA干预之外。LTPA研究的范围回顾报告了48项随机对照试验，包括1513名CP患者，据报道只有16人被纳入GMFCS V级，64人被纳入GMFCS IV级[19]。Gross等人最近的一份报告[44]和脑瘫研究网络，开发和评估有效的方法来增加活动较少的人的LTPA已被大量CP利益相关者列为首要研究重点。

这项研究的优势在于，GMFCS等级IV和v具有很强的代表性。具有这些等级的人能够通过调整运动动作被纳入。远程教练指导护理人员在身体上帮助参与者进行锻炼。这是通过看护者一边看视频一边移动参与者的手臂来完成的。这通常需要护理人员停顿几次，以便有足够的时间学习一个动作或调整参与者的位置。一个有价值和意想不到的结果是，照顾者在身体上帮助孩子创造了幸福和喜悦的感觉，这是由于孩子将身体接触与有趣和好玩的东西联系在一起，而不是日常照顾。然而，照顾者和儿童对照顾者辅助的视频和儿童的一般运动知识表达了强烈的愿望，这些知识直接适用于他们的场景，这应该是研究的重点。

关于项目依从性，我们认为69%的总体依从率是可以接受的。这一决定是基于50%至69%的现场M2M计划的依从率，该计划改善了身体残疾成人的功能活动能力[30.，54]。然而，依从性在项目的前两周很强，在第3周和第4周逐渐下降。定性研究结果表明，依从性下降是由于视频持续时间的增加以及第4周提供的过快和复杂的心血管常规。在定性研究的基础上，我们建议异步视频节目应该持续时间短，并包括与年龄相适应的重复心血管锻炼程序。

虽然我们略低于我们的目标招聘目标，但这项研究的另一个优势是在1年的时间框架内获得了可观的样本量。获得的样本量几乎是残疾儿童LTPA试验平均样本量的两倍[16]。然而，研究结果表明，干预对感知疼痛或疲劳的水平没有影响。这有几种可能性。首先，剂量可能不足以缓解疼痛。只有少数研究表明，运动对CP患者的感知疼痛和疲劳有潜在的有益影响[11，19，55]。两项研究报告了对疼痛和疲劳的益处，其中包括比M2M前4周更高强度的阻力训练计划。第二种解释是疼痛的基线值很低，几乎没有改善的余地。疼痛和疲劳的平均基线得分分别为1.6分和2.4分。这些分数表明“从未/几乎从未”感到疼痛，“有一点/有时”感到疲劳。然而，需要进一步研究运动对CP患者疼痛和疲劳的影响[19]。

这个项目包含了几个新颖的特点。首先，远程医疗干预通过提供残疾运动专业人员的远程支持，提高了参与者的依从性。其次，远程保健项目克服了阻碍患有CP的青少年参与的常见后勤障碍(如交通、时间和项目成本)。第三，干预程序是专门设计的，以最小的资源(例如，低成本的预先录制的视频，不需要运输和最小的设备)和研究人员的负担来实施，以促进在未来更大规模的试验中复制该项目。

对未来远程医疗LTPA试验的建议

定性研究结果确定了影响参与者依从性的关键因素，这些发现被打包成一个理论，可以在未来的远程医疗LTPA试验中最大限度地提高依从性。该理论的5个构念，即音乐、照顾者支持、视频元素、适当的练习和指导，为在未来的远程医疗试验中复制研究过程提供了一般指导，可以促进享受、可用性和依从性。具体的干预内容(例如，音乐的选择和具体的练习)应根据具体目标人群的需要和偏好进行调整。例如，本研究的参与者位于美国东南部，他们的偏好肯定不能推广到所有患有CP的青少年。这一信息可以从快速调查或可用性研究中获得。在接下来的章节中，我们详细阐述了这些因素如何影响我们的干预措施的依从性，并列出了未来LTPA远程医疗试验的建议。

在M2M的前两周，该项目的出勤率很高。参与者对音乐充满热情，并觉得这个项目来自一个值得信赖的来源(医院和适应的健身设施)。这些因素也在很大程度上影响了他们参加这个项目的决定。然而，随着动作变得越来越多和复杂，视频变得越来越长，坚持到第三周的时间就下降了。在第四周，当第一个心血管运动视频被引入时，观察到出勤率大幅下降，其中有许多动作转换太快，许多参与者无法跟随。照顾者的支持往往足以抵消这些不足。在未来的试验中，可以从中吸取一些教训，以进一步提高参与者的依从性:

1. 练习和他们的指导应该是重复的，在不同的动作之间缓慢的过渡。
2. 除了口头指导外，练习还应该有视觉指导。
3. 音乐应该融入程序的所有组成部分(甚至是指令)。
4. 音乐偏好各不相同，因此，音乐的选择应该强调目标群体特有的欢快节奏。
5. 视频应包括与参与者的行动能力和功能能力相匹配的残疾演员。
6. 远程教练应该为照顾者和青少年提供随时可用的行为改变技术。
7. 录像应以适合青少年的主题呈现。

限制

这项初步研究有几个局限性。首先，这项研究没有包括任何健康或身体活动的客观测量，这应该是未来测试cp特定M2M项目的重点。其次，该研究是在COVID-19大流行期间实施的，这可能会影响反应率和结果的变化。例如，考虑到该州处于封锁状态，许多社区活动已经关闭或有占用限制，参加社区活动或体育活动可能会抵制变革。相比之下，这可能会提高我们的回复率，因为在这段时间里，参与者可能对家庭锻炼项目更感兴趣。第三，我们的样本比目标少了5个人。第四，该项目最初旨在测试一个为期8周的M2M项目。由于COVID-19的限制，我们的大学相关操作延迟了6个月，这要求我们缩短干预时间，以便在1.5年的时间内完成研究。有必要测试较长的干预和后续期，以评估可持续性。第五，只有2个研究组(干预组和对照组)，我们无法辨别有和没有行为指导时身体活动水平的差异(即，行为指导如何影响依从性)，这应该在未来的3个研究组(行为指导干预、单独干预和对照组)的试验中进行测试。 Finally, the intervention required participants to have access to wireless internet at home, which may affect the generalizability of the study findings. No participants were excluded because they did not have access to wireless internet at home.

结论

本项目建立了一个可扩展的远程医疗M2M项目对增加CP青少年的LTPA行为的初步效果。总体而言，参与者对该项目反应良好，这提高了他们在家中的LTPA水平。在最初的几个星期里，人们对这个项目的坚持程度很高，但随着锻炼越来越不适合参与者的需要，他们的坚持程度就下降了。这些发现表明，M2M可能需要额外的cp特异性修改才能在更大的多地点试验中实施。理想情况下，最终的结果将是一个可以在各种环境中实施的锻炼计划，以达到并包括行动不便的青少年群体。