探讨成骨不全症照护者对互联网技术的看法:定性描述性研究

简介

背景

成骨不全症(OI)是一种罕见的遗传性疾病(发生率为万分之一)，会改变胶原蛋白的生成[1，2］．成骨不全的特点是骨质脆弱和骨量减少，这增加了骨折的风险[1，2］．虽然遗传文献中区分了许多OI类型，但大多数OI患者被诊断为I型OI，其疾病严重程度最轻[1］．II型成骨不全在新生儿期是致命的。III型成骨不全症是成骨不全症中最严重的一种，可以长期存活。OI IV型为中度疾病严重程度[1］．OI V型、VI型和VII型是较新的分类，具有不同的骨和组织表型;这些变异具有轻度至中度骨折风险[1，2］．目前，成骨不全还没有治愈方法;因此，持续和频繁的物理治疗、职业治疗、手术和双膦酸盐药物仍然是治疗过程[1，3.，4］．

护理与成骨不全症

对于成骨不全等慢性病患者，家庭照顾者(护理人员)在为病人提供安全、有效和支持性的护理方面发挥关键作用[5］．对于许多护理人员来说，尽管抚养成骨不全症儿童可以带来积极的经历[3.，6]，诊断本身往往是“毁灭性的”[3.]，导致随后的“起起伏伏”[3.，以适应诊断结果。OI护理人员面临的挑战包括经济困难、交通和可达性挑战、缺乏知识渊博的卫生保健提供者、怀疑虐待儿童导致诊断、社会孤立和缺乏社会支持[3.，6-8］．

护理和基于互联网的技术

患有其他各种儿童期和成年期发病疾病的患者的护理人员发现，基于互联网的技术(IBTs)，如网站、电子邮件、社交媒体、移动应用程序和视频电话，有助于知识交流，并在护理支持需求中提供社会支持[5，9-13］．研究IBT在特殊需要儿童照顾者中的应用是一个新兴领域[13-15］．通过了解这些护理人员对ibt的看法，未来的平台可能会满足他们的独特需求。13，16］．据我们所知，还没有研究人员研究过IBTs在OI儿童护理人员中的使用。因此，本研究的目的是探讨成骨不全儿童的照顾者对使用IBTs来支持他们的照顾需求的看法。

方法

设计

定性描述性研究[17这项研究是在加拿大蒙特利尔的一所大学附属儿科骨科医院进行的，那里的医疗服务用英语和法语向患者提供。在建立和招募之前，已获得麦吉尔大学机构审查委员会(研究编号A05-B39-17B)和研究地点的伦理批准。

招聘

采用目的性抽样的方法，招募成年人(年龄大于18岁)，他们带着患有骨不全症的患者(年龄在0 - 21岁之间)到研究地点进行与骨不全症相关的预约，并认为自己是该儿童的护理人员。该团队的一名非权威成员联系了与成骨不全患者有预约的临床医生，以调解对该研究的介绍。如果护理人员表示有兴趣了解更多关于这项研究的信息，那么研究团队的一名成员就会描述这项研究，并告知护理人员参与研究的潜在后果。如果护理人员提供书面同意参与，则在护理人员方便的时候安排面谈。

数据收集

每位护理人员参加了1次单独的半结构化访谈，访谈在医院进行，或通过电话或视频会议进行。所有的采访都是录音的。第一作者(AC)或研究助理(KC)通过对确定为IBT使用者的护理人员的访谈指南进行了访谈(多媒体附件1)．我们准备了第二份指南，用于采访那些可能认为自己不是IBTs的经常使用者的护理人员;然而，所有同意接受采访的护理人员都是经常使用IBT的人，所以第二份指南从未使用过。人口统计数据是在一项简短的人口统计调查中收集的。每次访谈后记录现场记录。

数据分析

人口统计数据在微软Excel中使用描述性统计分析。音频录音由进行访谈的研究人员(AC和KC)转录。这些法语采访由KC用法语转录并公开编码成英语，他精通英语和法语两种语言。转录的数据和现场记录被上传到Excel中，由AC进行开放编码和主题分析，由KC进行额外的编码器验证[18］．在与双语首席研究员(AT)的定期会议上，研究小组分享和讨论数据的进展和解释，以及码本的持续归纳开发[19］．这些代码本和会议笔记被记录在研究期刊上，作为第一作者(AC)正在进行的研究反思。仔细匿名化的研究期刊、较大的编码数据样本和代码本可根据要求提供审计。

为了提高这一定性研究的可信度，我们以Lincoln和Guba的[20.可信度、可靠性、可证实性和可转移性4个标准。AC的自反性日志记录、访谈录音和研究团队定期的同行汇报增强了我们研究的可信度[21］．在我们的研究期刊中仔细记录我们团队的讨论和决定，并将匿名的研究期刊、编码样本和代码本提供给审计，增强了这项研究的可靠性[21］．我们的研究期刊中仔细记录的决策线索和我们频繁的团队汇报支持了这项研究的可证实性[21］．我们的代码本和编码器检查的团队开发，我们的现场记录，以及我们对厚描述和引用的包含支持了我们研究的可转移性[21］．

结果

人口数据

本研究共访问了来自14个家庭的18名成年照顾者(表1)．访谈时间从15分钟到1.5小时不等。这些访谈的录音时长为13.05小时。大多数照护者(16/18)在家中有另一名成年人提供照护协助。他们的孩子的功能能力从不需要任何移动辅助设备到在家外全天使用轮椅不等。

基于互联网的技术观点:用途、关注点、策略和建议

在我们的研究中，所有家庭都可以在家上网。大多数人对自己浏览互联网和移动应用程序的能力充满信心。此外，在他们的调查中，18名参与者中有14人回应说，他们对使用IBTs来照顾患有OI的孩子总体上持积极态度;另外，2名学生对网考持中立态度，2名学生对网考持否定态度。护理人员描述了网考的多种用途，报告了一些担忧，并分享了他们优化未来网考发展的策略和建议。

在本文中，我们使用了以下识别格式来指代特定的参与者:(照顾者类型)(家庭号码)-(OI类型)。照顾者类型为父亲(F)、母亲(M)和法定监护人(G)。

使用基于互联网的技术

促进与护理相关的日常活动

提供身体护理

护理人员描述了使用ibt来支持身体护理活动，通过促进骨折或手术后的休息和固定，并作为分散孩子注意力的工具。正如一位母亲所解释的那样，“电视和平板电脑会让人分心”[M5-III]。对于另一个家庭来说，照顾他们19个月大的成骨不全症患者最大的挑战是在她的腿部手术后让她保持几周不动:

她两周前做了(股骨拉杆)手术……她过去可以爬到任何她想爬的地方……所以，我们最近所做的是，根据(研究地点)一位社会工作者的建议，她说:“你知道，你可以对电子产品有各种各样的看法，但你知道，在这几周她将无法行动，我们不需要为让她使用电子产品或比平时看更多电视而感到难过。”这正是我们所做的。
(F1-IV)

对于这些家长来说，网络视频和新的平板电脑游戏可以分散孩子的注意力，让他们在孩子需要休息的时候不去走动。此外，护理人员发现，在当地环境不安全(例如，滑的拖地地板)时，视频流媒体应用程序非常有用，可以在骨折、夹板固定或静脉注射过程中分散孩子的注意力。

支持关系

护理人员还描述了他们如何使用新托福考试与孩子和大家庭建立联系。一位父亲解释了他如何利用网考进行低强度的活动，比如每晚哄女儿上床睡觉时听有声书，做网络瑜伽视频，在陌生城市玩Pokémon Go等父女约会。对于那些骨骼脆弱的孩子，旅行给他们的家庭带来了额外的困难。一位母亲解释了她的孩子如何通过视频电话与祖父母保持联系，尽管祖父母住得更远:

和我父母视频通话——她经常这么做!“妈妈,妈妈!我要见爸爸!”她要了。当我父亲不在家玩FaceTime时，我就会说“他在哪里?!”为什么? !”
(M1-IV)

对一些家庭来说，参观别人的房子会让他们担心家具或摇晃的物体会导致骨折。OI护理人员没有亲自去这些房子，而是使用基于网络的视频会议工具，如Skype和FaceTime，与朋友和家人联系，并让他们的孩子在一个更安全的环境中。

支持自我照顾和希望

护理人员使用IBTs来自我照顾和感受希望。智能手机游戏、视频流服务、音乐应用程序和个人使用的社交媒体都是很受欢迎的工具。护理人员面临的一个共同挑战是，在等待大量医疗预约和手术后漫长的恢复过程中，他们会感到无聊。护理人员在这段时间使用视频流应用程序和智能手机游戏等ibt来分散注意力。一位母亲使用一款放松应用程序来帮助她专注于呼吸，这减轻了她的焦虑。一些护理人员利用网络资源来寻找灵感。一名护理人员观看了患有成骨不全症的家庭发布的鼓舞人心的YouTube视频来提供帮助激励她的女儿和她自己(M6-III)。另一位母亲的学龄孩子经历了150多次骨折，她解释说:

在YouTube上，我发现有很多鼓舞人心的视频很好看。经验证明是好的，[显示]有希望。
(M5-III)

管理护理的后勤

护理人员使用IBTs来管理协调医疗预约的后勤工作。有两名护理人员特别提到，他们使用他们的日历应用程序来跟踪照顾一个骨质疏松的孩子所带来的许多医疗预约。护理人员普遍认为，新网考使获得保健服务变得更加容易。护理人员使用电子邮件联系潜在的临床医生并预约，给他们的社会工作者和物理治疗师发短信，并向他们的治疗医生发送x光照片。一些护理人员将他们的电子邮件、x光照片和其他文件汇编到一个数字位置，如电子邮件文件夹或相册，从而创建了自己的数字医疗记录。

一些家庭使用互联网工具和应用程序来寻找社区和护理资源。护理人员讨论使用互联网来评估一个环境的轮椅可达性(例如，Kijiji的图像帮助他们评估租赁房屋的可达性)。一些家庭使用IBTs来研究可以帮助照顾成骨不全症儿童的产品和服务。一位母亲解释说，一旦孩子太大，不能抱上楼，她是如何利用互联网为家里找一个合适的楼梯电梯的:

我认为，是的，有时(互联网)有帮助。比如楼梯电梯。我们完全不知道该怎么做。然后在互联网上搜索，我们看到所有这些不同的公司都在以不同的价格出售这些楼梯升降机。所以，我认为这是有帮助的。
(M3-IV)

其他例子包括看护人通过网络观看可能购买的轮椅的视频，研究适合儿童参加的活动和适合儿童参加的运动。

最后，护理人员使用IBTs来继续管理他们的职业生涯。一位父亲，他的家人长途跋涉为两个患有成骨不全症的孩子接受治疗，他解释说，他经常在手术后，当他不能亲自在场时，用视频电话给他的孩子们打电话。这位父亲也不得不放弃提供所得税服务的业务，因为它不够灵活，无法满足他的家庭需求。相反，他成为了一名出租车司机，并通过优步(Uber)司机来增加收入。另一位父亲解释说，当他在医院等待女儿按计划进行的手术时，互联网让他可以远程解决工作中的紧急情况。

促进成骨不全的医学信息查询

护理人员注意到，与成骨不全症护理相关的常见活动是寻求有关病情的信息。护理人员在使用IBTs查找医疗信息时是有选择性的。他们更喜欢从临床医生那里获得医疗和预后信息，但他们通常会使用网络资源寻求关于OI日常护理活动的信息。然而，正如一位来自不成骨症支持有限国家的母亲所解释的那样，对于一些家庭来说，互联网是他们获取不成骨症信息的唯一渠道:

对我来说，我认为网考很好。这真的很有帮助。因为如果你看看我的来龙去脉…一个nd where the kind of information that I can even access back home, I think it’s excellent. It bridges the gap. Even though we are far apart, we are able to know most of the things going on.
(M6-III)

对于一些无法获得成骨不全症专业知识的护理人员来说，浏览互联网上的成骨不全症网站是他们了解孩子医疗需求的唯一选择。

促进成骨不完善社交网络

护理人员，主要是母亲，在如何使用OI社交媒体方面是有策略的。大多数人喜欢通过社交媒体与其他成骨不全症家庭见面。他们分享日常护理信息，而不是将其用于预后或治疗的具体信息。有些护理人员对回答别人的问题比对自己的问题更感兴趣。一些护理人员表示有兴趣与其他患有成骨不全症的家庭会面和交谈，以更多地了解彼此的成骨不全症经历，在此过程中，这些护理人员通过社交媒体建立了牢固的联系。一位母亲虽然对在社交媒体上分享不全症的具体信息持谨慎态度，但她在Facebook上与来自不全症社区的200多人保持联系。另一位母亲解释道:

(OI父母的Facebook小组)对(OI儿子)的帮助是巨大的，巨大的，即使不是最大的帮助，也是一个照顾他的人。上面的家长和家庭都很棒。每个人都很乐于助人。
(M9-III)

经常参与OI社交网络的护理人员也使用这些平台相互分享实用的建议:

有用的技巧和技巧可以帮助你在划杆后，骨折后，调整轮椅之类的东西。
(M13-III)

一位母亲解释说，OI父母知道实际的日常护理策略，比如去哪里找适合她孩子体质的衣服和冬靴。网络护理人员可以从多个来源更快地得到问题的答案，比如如何用夹板固定新骨折的信息，而不是从他们的医疗保健提供者那里寻求输入。对于其中一些家庭来说，他们第一次了解到研究医院是成骨不全治疗中心是通过成骨不全社交网络，而不是通过医疗保健专业人员。

基于互联网技术的担忧

看护人对网考的担忧通常分为两类:对健康和屏幕时间的担忧，以及对网考内容质量的担忧。人们注意到了这些网考关注点的地理差异。

健康和屏幕时间问题

护理人员表示，他们担心屏幕时间过长会对自己和孩子的身心健康产生潜在的负面影响。一位母亲分享道:

OI Parents小组真的很好。(但是)我原谅自己没有在我的新闻推送上关注它，因为这是我一整天所看到的一切……我发现所有的OI，所有的时间，都在把它变成我们的生活。OI并没有成为我们生活的一部分，而是占据了我们的生活。
(M13-III)

一些护理人员担心网络上的捕食者。其他人则担心他们的孩子会受到网络欺凌，或者其他不成骨的父母会对他们进行网络评判。尽管护理人员一直对自己和孩子在设备上花费太多时间表示担忧，但一些人解释说，他们对患有成骨不全症的孩子使用IBT不太严格，因为他们不能像其他孩子那样做那么多体育活动，特别是在骨折、固定或疼痛期间。

基于互联网的技术内容质量

对于网考考试，人们最关心的是可用内容的质量。几个家庭描述了他们试图在网上查找成骨不全症信息的令人不安的经历。当一位母亲试图通过搜索引擎找到更多关于成骨不全症的信息时，她发现了以下信息:

弯曲的四肢，像是新的骨折，骨头穿过皮肤，诸如此类的事情，对于一个产后的母亲来说，看到自己的小婴儿是很可怕的。所以，我已经停止了(找工作)。
(M13-III)

通常情况下，看护者首先在网上发现的是不适用于自己孩子的最坏情况。

家属更愿意与临床专家谈论成骨不全的医疗和预后方面。一些护理人员解释说，由于成骨不全症的表现有如此多的差异，与他们自己的病例相关的网络预后信息是有限的。护理人员还需要花费大量时间来确定哪些网站和工具具有准确的高质量信息。相互冲突的信息和虚假信息导致一些护理人员仅从研究医院现场寻求临床OI信息。他们更倾向于探索由值得信赖的医疗机构推荐的基于网络的资源。

基于互联网的技术关注的地理差异

更容易访问研究医院网站的护理人员似乎对OI社交网络和基于网络的资源有更多的担忧。例如，一位患有成骨不全症的父亲解释说，他可能对成骨不全症社交媒体不感兴趣，原因有两个:他曾经在社交媒体上搜索过一次成骨不全症，并认为信息非常不准确，因为“对我们来说，(成骨不全症)是已知的。这就是最大的不同”[F1-IV]。相比之下，当被问及对IBTs的看法时，一位来自可获得的OI护理选择有限的国家的母亲分享道:

我希望任何患有成骨不全症的人都能上网。因为一旦你有紧急情况，它可以让你快速联系到你应该联系的人。
(M12-IV)

这位母亲通过一个国际成骨不全症家庭社交媒体群了解到成骨不全症的治疗方法和研究医院的地点。在了解这个群体之前，她感到被孤立，好像她是唯一一个孩子骨质疏松的父母。通过网络小组，其他国际成员与她联系，并给她提供双磷酸盐治疗。在双磷酸盐的帮助下，她学龄女儿的骨骼得到了加强，活动也更加自如，能够去上学。这个网络组织还设法将这位母亲与当地的赞助人联系起来，这样她的女儿就可以在研究地点接受手术治疗。

优化互联网技术的策略与建议

关于基于互联网的技术策略给其他护理人员的建议

护理人员分享了他们将与其他护理人员分享的关于如何与孩子和自己最佳地使用网考的建议。他们建议使用网络视频和应用程序在孩子疼痛或无法动弹时分散注意力。一些护理人员建议的更多关于成骨不全症的网站包括关于成骨不全症经历的YouTube视频，成骨不全症Facebook小组，以及成骨不全症基金会和加拿大Shriners儿童医院的网站和社交媒体页面。他们建议看护人应该监控孩子所看到的内容，看护人应该对网络内容持怀疑态度。他们还强调了在使用网考考试时为孩子树立榜样的重要性，比如限制父母和孩子的屏幕时间。

互联网技术发展建议

OI护理人员为理想的IBT产品和服务提供了许多想法，以更好地支持他们的需求(文本框1)．一般来说，护理人员希望使用适合儿童和年龄的IBTs，他们希望这些资源能够在网上提供，以便定期向护理人员通报研究和医疗更新。护理人员说，当一项服务是为了提供问题的答案时，它应该是交互式的，并且反应迅速。讲法语的家庭特别强调，没有足够的法语资源，限制了他们获得支助的机会。一些护理人员表示，他们对社交媒体资源感兴趣，以了解成年性成骨不全的经历是什么样的。一些家庭表示，他们从未被告知，也没有找到任何专门针对oi的IBT资源。这些护理人员希望专家OI机构推荐更多基于网络的OI资源。护理人员指出，资源应该以多种语言提供，具有基于网络和离线的功能，有特定地理位置的列表，并有简短的摘要和更广泛的报告或视频。

讨论

主要研究结果

我们发现，成骨不全症的护理人员正在使用IBTs来照顾自己和患有成骨不全症的孩子。然而，尽管护理人员普遍对网考持积极态度，但他们也担心网考对健康的潜在负面影响和网考内容的质量。护理人员就其他OI护理人员如何在护理生活中优化ibt的使用，以及临床医生和软件开发人员如何构建更好的ibt来支持护理人员提出了建议。

照顾成骨不全症儿童可能会导致身体、关系和自我照顾方面的挑战[6，22］．我们的研究发现，护理人员也面临着类似的挑战，但它也揭示了使用IBTs来应对这些挑战的好处。例如，OI护理人员使用IBTs作为分散注意力的方法来处理与治疗孩子疼痛相关的身体挑战。通过视频会议支持，部分克服了与家庭成员和朋友的社会隔离等社会挑战。护理人员的身体、情感和自我护理挑战正在通过IBT支持得到解决。新的网考平台也可能针对这些需求。

研究人员描述了照顾成骨不全症儿童的许多后勤挑战，例如协调预约、寻找资源以及与临床医生沟通[6，7］．本研究也提到了这些后勤方面的挑战。政府现正开发智能手机应用程式，让其他长期患病儿童的照顾者可与其他家庭成员及健康护理团队沟通，以协调护理工作[23-25］．解决这些后勤挑战的其他潜在平台包括与临床医生的电话会议和基于web的预约安排[13］．可以开发类似的应用程序来支持OI护理人员。

本研究中的几名护理人员在寻找了解成骨不全的医疗保健提供者时遇到了困难。这些困难以前曾被OI照护者报告过[6，22］．对于成骨不全的医疗信息，如治疗方法和骨折预后，护理人员更喜欢来自知识渊博的成骨不全医疗保健提供者或机构的信息。然而，当没有知识渊博的提供者时，护理人员就转向互联网。其他罕见疾病人群也采用类似的策略来满足他们的信息需求[12，14］．基于网络的资源可作为信息和支持的来源，特别是在无法接触到专家的情况下[12-14］．

护理人员对寻求社会和医疗信息的IBTs的看法似乎在一定程度上取决于他们对研究地点的成骨不全症专家中心的相对访问:如果护理人员不容易获得成骨不全症医疗专家(例如，由于地理限制)，他们更多地依赖基于网络的成骨不全症资源和社区。这种模式与一项研究相一致，该研究表明，有特殊需要的儿童的看护者比没有特殊需要的儿童的看护者更有动力在网上寻找信息[14，15］．这一模式表明，IBTs可能对那些可以上网但无法定期或容易接触专家的护理人员最有用。不过，与我们研究中的OI护理人员类似，许多护理人员对IBTs内容的健康影响和质量存在担忧[14，26］．领先的OI机构应该致力于开发和共享基于web的服务，确保它们提供高质量的信息和内容。

临床和研究意义

临床医生应询问家庭目前使用IBTs的情况，并帮助家庭与其他可靠来源联系起来[12，27］．研究地点最近采用了Upopolis该平台帮助有医疗支持需求的儿童查找信息并与其他朋友和家人联系，是临床医生共享的可靠现有工具的一个例子[28］．家庭、临床医生和研究人员应该共同努力，使用参与式方法来创造资源。使用参与式设计方法来构建新的干预措施，增加了最终用户在推出干预措施时接受干预措施的可能性[16，29］．在成骨不全方面，最近的例子包括创建了Good2Go“我的健康护照”(MyHealth Passport)，这是一种优化儿科患者向成人医疗保健服务转移的工具，以及开发了一种工具原型，使患有成骨不全的儿童参与他们的护理[30.-32］．OI护理人员对支持性IBT的建议和策略应用于改善临床实践，并为OI家庭开发未来的IBT服务[33］．

研究局限与优势

我们的研究有几个局限性。关于我们的数据收集和分析方法，理想情况下，对于6次法语采访，我们会独立地将英语翻译回法语，以确保翻译是值得信赖的[34］．由于时间和资源的限制，我们没有这样做，因为6名团队成员和合著者中有5人精通双语。合作者之一，KC，能流利地使用英语和法语两种语言，并对该主题材料有丰富的个人知识[34］．她负责把所有的法语面试开放编码成英语。关于我们的样本，本研究是在一家国际知名的OI治疗中心进行的。因此，我们对有资源进入该中心的护理人员进行了采访。人口统计调查数据显示，大多数参与者经济状况良好，至少受过高等教育。未来的研究应该致力于探索无法进入国际治疗中心的成骨不全症照顾者的IBT观点和需求，他们的社会经济背景甚至比这些照顾者更多样化。

研究设计的优势包括对环境和参与者的丰富描述。这些数据为研究添加了背景，帮助读者决定这些结果和解释是否与他们自己的情况或研究相关[35］．访谈是全面的(持续时间在15分钟到1.5小时之间)，抽样的目的是包括一系列OI护理人员的经历，创建一个深度数据集进行分析。最后，据我们所知，这是第一个深入研究OI儿童的照顾者如何看待和使用IBTs来支持他们的照顾活动的研究。我们的研究为未来的研究人员建立更多支持性护理技术提供了一个起点。

结论

通过这项研究，我们可以更好地了解成骨不全症护理人员如何使用特定的IBTs来促进与成骨不全症相关的日常活动、信息搜索和社交网络。我们也更好地了解了他们对网考的担忧，以及未来的网考项目将如何建设，以优化网考的效益，同时减少网考令人担忧的方面。临床医生应与新诊断为成骨不全症的家庭分享成骨不全症护理人员建议的优化IBT在护理中的使用策略。这些策略中的一些也可能对其他照顾患有罕见或慢性疾病的年轻人的照顾者有用。临床医生应致力于开发能满足本研究中照顾者参与者的需求和建议的IBTs，以便更多的照顾者可以实现IBTs的好处，同时减少IBTs的潜在危害。