囊性纤维化(CF)是白种人最常见的全身性代谢疾病，全世界有超过7万名患者，其中约8000人居住在德国，目前约55%处于青少年或过渡年龄，即12至29岁之间[gydF4y2Ba 1gydF4y2Ba］．尽管有进展，CF仍然限制生命，主要是因为慢性肺部疾病，发病率负担很高。gydF4y2Ba

CF的治疗需要所有慢性疾病中最高的治疗时间投资之一，这使得治疗依从性变得至关重要和脆弱[gydF4y2Ba 2gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 3.gydF4y2Ba］．CF的治疗时间投资高，主要是因为需要严格的，每天两次的吸入治疗加上物理治疗技术，但也因为每次含脂餐都需要持续的酶替代治疗。日常症状负荷的变化通常发生在普通感冒的情况下，需要由患者判断其严重程度，因为它们可能需要改变治疗方法，即额外的吸入或抗生素。CF的坚持治疗尤其具有挑战性，因为不仅需要投入大量时间，而且在不坚持治疗的情况下，健康状况也不会立即发生变化，因为在肺功能下降的情况下，疾病进展并不明显。gydF4y2Ba

与所有慢性疾病一样，CF的过渡阶段，即大约12至24岁之间的生命阶段，是可以观察到器官功能丧失最迅速的生命阶段[gydF4y2Ba 3.gydF4y2Ba]，至关重要的是为未来的健康奠定了基础[gydF4y2Ba 4gydF4y2Ba］．器官功能的丧失很大一部分是由于青春期固有的心理需求。患有慢性疾病的青少年需要高度坚持治疗，除了青春期培养自我责任、自决和独立的要求外，还面临着难以满足其疾病的要求，包括发展足够的疾病投资[gydF4y2Ba 5gydF4y2Ba］．在青春期，CF患者必须学会自己评估日常症状负荷的变化，以便能够从父母那里接管这一关键任务。由于高负荷的治疗和监测健康状况的需要而导致的疾病投资与父母的独立性和对正常生活的渴望之间产生了冲突，为患有慢性疾病的青少年创造了冲突，并在这一生命阶段将依从性变成了一种特别脆弱的品质[gydF4y2Ba 5gydF4y2Ba-gydF4y2Ba 7gydF4y2Ba］．因此，发展独立的自我管理技术是许多青少年的目标，对于患有慢性疾病(如CF)的青少年来说具有更高的优先级。gydF4y2Ba

青少年群体，无论是否患有慢性疾病，都难以接近，而且往往无法通过传统的交流场所接触到。在这方面，通过移动电话进行通信是一个很有前途的场所。在德国，2015年，14至19岁的青少年中有90%拥有手机，其中80%认为自己的手机是最重要的gydF4y2Ba 非常重要的gydF4y2Ba或gydF4y2Ba 重要的gydF4y2Ba对他们[gydF4y2Ba 8gydF4y2Ba]，证明了这个年龄层在全球范围内的手机亲和性高的常识[gydF4y2Ba 9gydF4y2Ba］．目前可用的移动应用程序提供了新的方法来支持慢性疾病患者的日常治疗。在这些方面，系统评估显示，使用移动健康(mHealth)应用程序有望改善慢性疾病的自我管理[gydF4y2Ba 10gydF4y2Ba]，也在CF区[gydF4y2Ba 7gydF4y2Ba］．然而，许多现有的移动健康应用程序并不是针对特定疾病的[gydF4y2Ba 11gydF4y2Ba]，或不能提供特定疾病所需的所有功能[gydF4y2Ba 12gydF4y2Ba]，尽管这是CF患者中以用户为中心的调查的典型需求[gydF4y2Ba 9gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 11gydF4y2Ba］．制药公司开发针对cf的移动健康应用程序会带来偏差，可能与患者的实际需求相冲突[gydF4y2Ba 13gydF4y2Ba］．一些综合性的移动健康应用程序是CF患者自己设计的[gydF4y2Ba 14gydF4y2Ba]或参与CF患者护理的医生[gydF4y2Ba 14gydF4y2Ba-gydF4y2Ba 16gydF4y2Ba]，但语言和医疗系统的差异为不同国家的推断提供了障碍。对移动医疗应用的严格科学评估，特别是对处于过渡年龄的患者的评估，仍然很少[gydF4y2Ba 9gydF4y2Ba]，尽管研究表明，移动健康应用程序的使用存在年龄依赖性差异[gydF4y2Ba 17gydF4y2Ba］．gydF4y2Ba

上述研究表明，在针对这一特定年龄组开发支持性移动健康应用程序时，有必要对患有CF的青少年使用移动健康应用程序进行严格的分析。我们假设，对手机应用程序的积极评价会导致用户长期持续使用。gydF4y2Ba

为了解决这一假设，我们在过渡诊所将CF患者的一个亚组引入了一个手机应用程序KiOAPP [gydF4y2Ba 18gydF4y2Ba]，旨在支持疾病管理。KiOAPP中有几项资产影响了我们对这款特定应用的选择。作为CF医生，我们认为自我管理和沟通对于培养持续的依从性至关重要，无论患者年龄如何。KiOAPP通过日记、交流场所、用药计划和提醒功能来解决这些问题。此外，KiOAPP的开发人员还声称，通过使用针对年轻人的、不那么正式的语言、丰富多彩的、适应性强的设计，强调用户的自主性[gydF4y2Ba 19gydF4y2Ba]，这可能是提高用户亲和力，从而促进持续使用所必需的。gydF4y2Ba

我们在一项试点临床试验中提出了我们的假设，该试验包括27名青少年CF患者，他们被介绍给KiOAPP。在这里，我们对其中25个在研究结束时可用的问卷数据的使用特征、产品满意度和临床效果进行分析。gydF4y2Ba

移动健康应用(KiOAPP)是由德国一家非营利组织为实体器官移植后的青少年和年轻人开发的[gydF4y2Ba 18gydF4y2Ba］．该应用程序在iOS和Android应用程序商店免费提供。它提供了以下特性(也请参见gydF4y2Ba 多媒体附件1gydF4y2Ba)：gydF4y2Ba

集成了条形码扫描功能，可以捕获德国使用的药盒上的条形码，便于将CF中典型的大量不同药物纳入基于个人手机的药物和药物提醒计划。它避免了耗时的准备条目的需要，这可能会阻止用户使用该功能。我们认为日记功能和交流场所很有用，因为它们提供了症状负荷的日常记录，青少年在从父母那里接过疾病责任时需要学会自己评估，并提供了与主治医生讨论变化的可能性。我们考虑了药物治疗计划，以提供独立于父母监督并促进CF青少年的自我管理，从而在独立和疾病投资之间的冲突中提供支持。gydF4y2Ba

经诊断为CF且年龄在12至24岁的患者符合纳入介入研究的条件。汉诺威CF中心常规治疗大约400名不同年龄段的CF患者，其中大约150人在研究招募期间达到了要求的年龄。我们中心的所有CF患者在CF中心的临床预约时都收到了一份传单，通过电子邮件和讲义解释了应用程序和试验。在下一次和连续的中心预约中，他们被问及是否愿意参加这项研究，这导致了9个月的招募期，没有随机分组，招募了27名患者。在这些患者中，有2名患者在3个月的干预期后不愿意通过问卷进行随访，导致研究结束时有25名参与者的数据集进行分析。并非所有患者都回答了所有问卷中的所有项目。答复的患者人数在各自的分析和数字中显示。为了分析应用程序使用对使用该应用程序的27名参与者中25名的1秒用力呼气量(FEV1)和身体质量指数(BMI)的影响，在研究2年后，从我中心所有CF患者中随机选择25名未参与应用程序研究的CF患者作为对照组。对于每个研究参与者，我们在介入研究开始时选择了1名年龄、性别、FEV1和BMI值相似的CF患者。gydF4y2Ba

该研究获得了当地伦理委员会的批准(#2826-2015)。在征得患者同意后，向患者介绍mHealth应用程序，包括对其不同功能的解释，以及这些功能对CF患者日常治疗负担和自我评估的可能有用性。在同一时间点，所有参与者通过FLZ问卷(生活满意度问卷[Fragebogen zur Lebenszufriedenheit];gydF4y2Ba 多媒体附录2gydF4y2Ba-gydF4y2Ba 4gydF4y2Ba)、FEV1和BMI。在接下来的一周，4周和8周后，通过电话联系参与者，以确保安装和理解应用程序。在安装后的第4周和第8周，我们通过问卷III (gydF4y2Ba 多媒体gydF4y2Ba)．在这些时间点上，并不是所有参与的患者都可以通过电话联系，因此进行了21次(4周)和20次(8周)电话采访。生活满意度(gydF4y2Ba 多媒体附录2gydF4y2Ba-gydF4y2Ba 4gydF4y2Ba)、应用程序使用情况(问卷一、gydF4y2Ba 系统可用性量表gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 多媒体附件6gydF4y2Ba)和满意度(问卷二，gydF4y2Ba 多媒体gydF4y2Ba)和产品质量(AttrakDiff问卷)在招募后3个月在观察终点通过问卷连续评估，患者在门诊预约等待期间填写纸质问卷和网络问卷，并在预约期间由医生询问未决问题或不确定因素。gydF4y2Ba

作为研究组和对照组常规护理的一部分，每3个月评估一次肺功能和BMI。我们比较了在研究结束时提供问卷数据的25名研究对象的肺功能和BMI，并在纳入后3个月、1年和2年后匹配25名对照受试者，以调查使用应用程序后可能的时间依赖性影响，因为肺功能和BMI是已知的临床参数，需要一段时间才能反映临床干预引起的变化[gydF4y2Ba 20.gydF4y2Ba］．gydF4y2Ba

在可能的情况下，作者选择已经过信度、效度和可重复性评估的完善问卷。尽管作者同样认为在应用的使用特征和满意度描述方面，现有的测试系统都没有提供合适的内容，因此自行设计了2份额外的问卷，缺乏对其测试质量的标准化评估。gydF4y2Ba

建立的问卷由4位合著者(HN、UVA、AMD和KP;他们拥有95年的CF专业知识)，每个人都有独特的背景(社会工作者、医生和信息学家、CF专家和目标人群年龄范围内的医学生)。同一作者共同设计了两份问卷(gydF4y2Ba 多媒体附件5gydF4y2Ba而且gydF4y2Ba 7gydF4y2Ba)．在我们的多学科CF团队(包括另一名社会工作者、一名心理学家、一名数据经理、一名营养师和一名物理治疗师)对这些自我设计的问卷进行反馈后，问卷最终确定。gydF4y2Ba

根据美国胸科学会/欧洲呼吸学会的标准，在PowerCube体容积描记仪(Ganshorn)上进行肺功能测定。绝对值是根据Knudson提供的与标准参考人群相比的百分比，并提供了相关的时间点[gydF4y2Ba 27gydF4y2Ba］．gydF4y2Ba

BMI的测量是通过测量体重和身高得到的，并以绝对值的形式提供。gydF4y2Ba

其中，算术平均值(MW)和标准偏差(SD)确定所有参数。采用Kolmogorov-Smirnov检验正态分布。gydF4y2Ba PgydF4y2Ba数值是用一个样本计算的gydF4y2Ba tgydF4y2Ba测试使用统计软件SPSS(版本23,IBM)，其中表明在整个手稿。所有测试的显著性水平都表示为实际值。对冲gydF4y2Ba ggydF4y2Ba通过比较这两组之间的FLZ和评分，这些值被用作参考人群与我们的研究人群之间差异的效应量的替代评估。科恩gydF4y2Ba dgydF4y2Ba通过在给定时间点将我们研究组的肺功能和人体测量与年龄和性别匹配的对照组人群进行比较，数值被用作干预效应量的替代评估。gydF4y2Ba

大多数患者在4周的时间间隔内使用该应用程序的次数少于50次，其次是更频繁的使用次数。这些类别在干预期间保持稳定(gydF4y2Ba 图1gydF4y2Ba问题2“在过去4周内，你使用该应用的频率是多少?””,问卷调查gydF4y2Ba 多媒体gydF4y2Ba)．在观察期结束后，大多数参与者报告说他们使用了几次或每天至少一次应用程序(gydF4y2Ba 图1gydF4y2Ba问题2“你每天/每月/每三个月使用该应用程序的频率是多少?””,问卷调查gydF4y2Ba 多媒体gydF4y2Ba)．大多数参与者报告每次打开应用程序的使用时间较低，只有几秒钟到几分钟(gydF4y2Ba 图1gydF4y2Ba对问题4“你用这个应用多久了?””,问卷调查gydF4y2Ba 多媒体gydF4y2Ba)．gydF4y2Ba

用药提醒功能使用频率最高(15/21,70%，4周)，其次是日记功能(3/21,15%，4周)，联系功能(1/21,4%，4周)和设计功能(2/21,11%，4周)(gydF4y2Ba 图1gydF4y2Ba，评估问题#1“在过去4周内，您使用过应用程序的哪个功能?””,问卷调查gydF4y2Ba 多媒体gydF4y2Ba)．gydF4y2Ba

用药提醒功能的使用率从4周的70%(15/20)下降到8周的65% (13/20)(gydF4y2Ba 图1gydF4y2Ba)．日记功能的使用要低得多，但在4周和8周几乎保持稳定(3/21或3/20)。只有非常有限比例的参与者使用了接触函数和设计函数(gydF4y2Ba 图1gydF4y2Ba)．通过研究用户模式，我们确定了以下用户:(1)使用了所有应用程序功能，并随着时间的推移减少了药物提醒功能的使用;(2)稳定使用所有应用程序;(3)只使用药物提醒功能，并随着时间的推移减少使用。gydF4y2Ba

4周和8周后，大多数参与者希望继续使用该应用程序(17/21,81%，4周;15/ 20,75%， 8周后)(gydF4y2Ba 图2gydF4y2Ba评估问题#10“你能想象在完成研究后使用这个应用程序吗?””,问卷调查gydF4y2Ba 多媒体gydF4y2Ba)．gydF4y2Ba

在研究完成后，并非所有参与者都回答了他们想继续使用该应用程序的项目，导致了23个数据集。此外，想要继续使用该应用程序的参与者数量下降到只有17%(4/23)的参与者想要继续使用该应用程序(gydF4y2Ba 图2gydF4y2Ba的和gydF4y2Ba 非常同意gydF4y2Ba而且gydF4y2Ba 同意gydF4y2Ba，见问卷评估问题#1gydF4y2Ba 多媒体附件6gydF4y2Ba)，大部分受访者犹豫不决(8/23,35%)，48%(11/23)的受访者拒绝继续使用(gydF4y2Ba 图2gydF4y2Ba的和gydF4y2Ba 下降gydF4y2Ba而且gydF4y2Ba 下降很多gydF4y2Ba)，这表明8至12周是关键的消耗窗口期。gydF4y2Ba

当被问及哪些功能被认为有用时，用药提醒功能的结果与该功能的实际使用最相似(gydF4y2Ba 图2gydF4y2Ba， 4周时100%(21/21)的感知有用性vs. 70%(15/21)的实际使用，8周时100%(20/20)的感知有用性vs. 65%(13/20)的实际使用，问卷2个问题的合成图gydF4y2Ba 多媒体gydF4y2Ba问题4=感知有用性，黑条;问题1=实际使用，灰条)。对于日记功能和有用的接触可能性，感知有用性和实际使用之间的差异更为明显(gydF4y2Ba 图2gydF4y2Ba)．对于设计功能，情况正好相反:使用该功能的患者多于认为它有用的患者(gydF4y2Ba 图2gydF4y2Ba)．尽管如此，只有一小部分参与者使用并认为后两种功能有用。在8周的观察期中，感知有用性保持稳定，只有设计功能可能在长时间使用后被认为更有用(gydF4y2Ba 图2gydF4y2Ba)．gydF4y2Ba

我们使用了基于网络的问卷的子测试AttrakDiff (gydF4y2Ba 相反的词对gydF4y2Ba)，评估产品的可操作性(实用质量，gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba)、享乐性(gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba)，gydF4y2Ba 通过应用程序刺激用户gydF4y2Ba（gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba)，以及整体吸引力(gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba)的移动健康应用程序，以进一步了解可能导致我们所观察到的人员流失的态度。此外，在参与研究12周后，通过直接问卷对可操作性满意度进行评估。系统可用性量表对应用程序可操作性特征的总体满意度[gydF4y2Ba 21gydF4y2Ba) (gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba，对问题7的评估;问卷调查,gydF4y2Ba 多媒体附件6gydF4y2Ba)被AttrakDiff子测试的结果所证实gydF4y2Ba 务实的质量gydF4y2Ba（gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba，第一张图从上到下为“对立词对”的平均分，从上到下依次为:0.2、1.5、1.2、0.9、1.4、0.8、1.2;所有7个词对的平均总分=1.0)。gydF4y2Ba

比较用户对享乐品质的评分(gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba，从上到下的第二张图:对立词对的平均得分，从上到下依次为:0.8、0.5、0.9、0.4、0.9、0.6、1.5;所有7个词对的平均总分=0.8)和gydF4y2Ba 刺激gydF4y2Ba（gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba，平均总分0.5)，并对可操作性进行评级(gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba，从上到下的第三个图表，对立词对的平均得分，从上到下:1.0,1.3,0.6,1.2,0.3，- 2.5,1.4，所有7个词对的平均总分=0.5)和整体吸引力(gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba，从上到下的第4个图，对应对立词对的平均值，从上到下的分数分别为:1.3、0.9、1.1、1.2、1.2、1.2、1.2;所有7组单词的平均总分=1.2)，参与者将更多消极内涵的单词归因于享乐品质和gydF4y2Ba 刺激gydF4y2Ba．这是最明显的区域gydF4y2Ba 刺激gydF4y2Ba（gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba)，这主要是由于对单词对的评价较差gydF4y2Ba 无害的gydF4y2Ba与gydF4y2Ba 具有挑战性的gydF4y2Ba参与者对这款应用的评价很高gydF4y2Ba 无害的gydF4y2Ba而不是gydF4y2Ba 具有挑战性的gydF4y2Ba．与其他三个方面相比，整体吸引力被认为是最积极的(gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba)．gydF4y2Ba

在3个月的观察期结束后，我们质疑了应用程序在支持更好的治疗依从性、可信度、动机、安全推广、应用程序的信息质量和支持、无聊感、感知控制和应用程序施加的家长式质量方面的感知有用性(gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba问题#7-14，问卷调查gydF4y2Ba 多媒体gydF4y2Ba)．同样，并非所有参与者都完成了所有项目，导致23至25个可分析项目，如中所示gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba．最高的积极得分是感觉得到支持(17/ 25,68%)，其次是感觉得到应用程序的通知(16/ 25,64%)，以及增加的安全感(15/ 25,60%)。超过一半的研究参与者对动机(13/ 25,52%)、信任(14/ 25,56%)和应用程序对治疗依从性的有用性(14/ 25,56%)也有积极的看法。较少的患者报告了应用程序的家长式作风(5/ 24,20%)或控制感(10/ 25,40%)，或无聊感(11/ 25,44%)。这些结果表明，大多数患者积极地看待应用程序，并支持治疗依从性。gydF4y2Ba

为了获得研究人群对生活和健康满意度的结果，我们评估了3个FLZ模块gydF4y2Ba 一般的生活gydF4y2Ba(调查问卷gydF4y2Ba 多媒体附件2gydF4y2Ba)，gydF4y2Ba 健康生活gydF4y2Ba(调查问卷gydF4y2Ba 多媒体gydF4y2Ba),gydF4y2Ba CF的生活gydF4y2Ba(调查问卷gydF4y2Ba 多媒体附件4gydF4y2Ba)在我们的研究组(12-24岁)在移动健康应用程序干预前后。我们研究组不同年龄子组(12-15岁vs 16-24岁)在3个领域的总和得分gydF4y2Ba 一般的生活gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 健康生活gydF4y2Ba,gydF4y2Ba CF的生活gydF4y2Ba与我们观察到的12至24岁的总体研究人群的结果没有发现统计学上的重要差异(gydF4y2Ba 表1gydF4y2Ba)．gydF4y2Ba

在观察期开始和结束时，我们的患者在所有3个模块的加权满意度方面的总和得分高于发表的参考人群，特别是在一般生活和CF生活方面。同样，我们的研究人群在几个子领域得分较高。套期比较gydF4y2Ba ggydF4y2Ba数值支持这些结论，因为对于计算的大多数参数(gydF4y2Ba 表2gydF4y2Ba)．我们将这些差异归因于(1)纳入了健康状况较差的老年患者，因为CF是一种慢性进行性疾病，以及(2)该队列在15年前取样> [gydF4y2Ba 26gydF4y2Ba]，此时CF患者的总体健康状况较差。计算gydF4y2Ba PgydF4y2Ba观察到的差异值从未被揭示gydF4y2Ba PgydF4y2Ba<。05，most likely because of the large standard deviations of the sum scores, and the subitem scores of the FLZ questionnaires [ 26gydF4y2Ba］．然而，研究人群和参考人群之间这些分数的差异并不是我们在这里提出的研究的主要研究问题，因为我们的目标是关注由使用mHealth应用程序引起的变化。在这方面，我们的研究人群和参考人群之间的差异变化可能表明了使用mHealth应用程序的影响，尽管如此，我们将在下面详细说明。gydF4y2Ba

对冲gydF4y2Ba ggydF4y2Ba通过比较纳入时和完成后参考人群的指定总和得分与本研究人群的得分，计算数值以确定干预的效应量。gydF4y2Ba PgydF4y2Ba数值采用1个样本计算gydF4y2Ba tgydF4y2Ba我们的研究人群(所有参与者，即12-24岁)与发表的FLZ问卷参考人群(16-45岁)的总和得分之间的检验。gydF4y2Ba

求和为gydF4y2Ba 一般的生活gydF4y2Ba在观察期间保持不变(60.04分vs 58.4分)gydF4y2Ba 健康生活gydF4y2Ba而且gydF4y2Ba CF的生活gydF4y2Ba在观察期间有所下降(分别为73.86分对72.38分和71.52分对67.42分，gydF4y2Ba 表2gydF4y2Ba)．这些变化没有达到统计显著性，这表明移动健康应用程序的使用并没有调节这些一般领域。gydF4y2Ba

与已发表的参考人群比较gydF4y2Ba 健康生活gydF4y2Ba子项gydF4y2Ba 放松的能力gydF4y2Ba在我们的研究人群中，在观察期开始时显著较高，但在干预后则没有(gydF4y2Ba 表2gydF4y2Ba；gydF4y2Ba PgydF4y2Ba值.02 vs .05)。在域中gydF4y2Ba CF的生活gydF4y2Ba，子项gydF4y2Ba 被需要/被欣赏的感觉gydF4y2Ba而且gydF4y2Ba CF缺乏障碍gydF4y2Ba在观察期开始时显著高于已发表的参考人群(gydF4y2Ba PgydF4y2Ba值分别为.02和.02)，在子项的研究结束后仍然显著gydF4y2Ba CF缺乏障碍gydF4y2Ba（gydF4y2Ba PgydF4y2Ba值.01)，表明该子项因应用程序使用而趋于稳定。cf特定的子项目gydF4y2Ba 呼吸gydF4y2Ba与应用程序使用前相比，我们的研究人群在干预后得到了改善(干预前6.5分，干预后8.1分;gydF4y2Ba 表2gydF4y2Ba)．在我们的研究人群中，这种增加没有统计学意义，但与发表的参考人群相比，干预前后的得分显著提高(干预前4.56分参考人群vs 8.1分研究人群;gydF4y2Ba PgydF4y2Ba幅值;干预后4.56分参考人群vs 6.5分研究人群;gydF4y2Ba PgydF4y2Ba值0。;gydF4y2Ba 表2gydF4y2Ba)，再次表明该值与应用程序的使用有关。的子项gydF4y2Ba 理解/整合治疗gydF4y2Ba然而，在参与研究之前或之后，与发表的参考人群没有显著差异(gydF4y2Ba 表2gydF4y2Ba)．gydF4y2Ba

纳入时，研究参与者的平均年龄为16岁(SD 3)，平均FEV1为84% (SD 25%)，平均BMI为20 (SD 3) kg/mgydF4y2Ba^2gydF4y2Ba．对照组平均年龄15岁(SD 3岁)，平均FEV1 85% (SD 22%)，平均BMI 19 kg/m (SD 3岁)gydF4y2Ba^2gydF4y2Ba，结果与研究参与者没有显著差异(gydF4y2Ba 表3gydF4y2Ba)．本研究组与对照组的比较gydF4y2Ba PgydF4y2Ba价值或科恩gydF4y2Ba dgydF4y2Ba测量干预效应大小的值在3个月时显示无差异(两组平均FEV1为83%，SD为25%和22%;gydF4y2Ba 表3gydF4y2Ba)， 1年(平均FEV1 87%， SD 24% vs 86% SD 23%;gydF4y2Ba 表3gydF4y2Ba)，或2年(平均FEV1 79%， SD 25% vs 81%， SD 27%;gydF4y2Ba 表3gydF4y2Ba］．研究组和对照组的比较显示科恩的效应值较小gydF4y2Ba dgydF4y2BaBMI值(研究组20 kg/mgydF4y2Ba^2gydF4y2Ba， SD 3 kg/mgydF4y2Ba^2gydF4y2Ba；对照组19 kg/mgydF4y2Ba^2gydF4y2Ba， SD 3 kg/mgydF4y2Ba^2gydF4y2Ba；科恩gydF4y2Ba dgydF4y2Ba值0.33)，但根据Cohen没有差异gydF4y2Ba dgydF4y2Ba值或gydF4y2Ba PgydF4y2Ba其他时间点的值，表明对躯体参数没有一致的影响。gydF4y2Ba

在整个研究过程中，可分析数据点的数量发生了变化，因为常规临床护理导致了数据缺失。计算研究组与对照组FEV1和BMI百分比的平均值。gydF4y2Ba PgydF4y2Ba数值采用1个样本计算gydF4y2Ba tgydF4y2Ba测试我们研究组(n=25)与对照组(n=25)的平均分。科恩gydF4y2Ba dgydF4y2Ba通过比较研究组和匹配对照组在给定时间点的FEV1和BMI值来计算干预的效应量。gydF4y2Ba

用药计划和提醒是使用最频繁和最有用的功能(gydF4y2Ba 图1gydF4y2Ba而且gydF4y2Ba 2gydF4y2Ba)．日记功能和交流场所的使用频率要低得多，实际使用和感知有用性之间的差异更大(gydF4y2Ba 图1gydF4y2Ba)．最后，设计功能被使用得最不频繁，被认为没什么用。这些结果可能反映了这样一个事实，即KiOAPP药物计划和提醒确实解决了青少年典型的独立自我管理的愿望。针对特定国家的条形码扫描功能，可以快速将大量不同的CF典型药物合并到药物计划中，这对于长期时间不足的患者群体来说是一项资产，可能特别支持使用该应用程序功能。日记和交流功能的使用较少可能受到青少年认为这些支持措施不重要或应用程序没有满足他们的需求的影响;这可能需要一种更定性的方法来提高我们对哪些措施可能进一步改善这一年龄组的疾病投资和传播的理解。gydF4y2Ba

结果表明，移动健康应用程序被认为是有吸引力的，有用的和支持的。然而，经过一段时间的评估，我们观察到使用中的损耗，这与其他研究相似[gydF4y2Ba 9gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 10gydF4y2Ba]，更明显的是，用户继续使用应用的意愿较低(gydF4y2Ba 图1gydF4y2Ba而且gydF4y2Ba 2gydF4y2Ba)．我们只能推测继续使用该应用程序的意愿急剧下降的原因。应用程序的一些功能的感知有用性与实际使用情况并不匹配，可能是因为相互竞争的支持措施(例如，我们CF中心已经建立的电话和电子邮件联系人与新的应用程序联系人的可能性)。父母(过度)参与，没有给青少年参与留下空间，以及众所周知的青春期疾病参与低的发展挑战[gydF4y2Ba 4gydF4y2Ba-gydF4y2Ba 6gydF4y2Ba可能也有贡献。最后，社会可取性可能也在问卷回答中发挥了作用，导致高估了某些功能的感知有用性，参与者实际上发现这些功能可能有助于实现感知有用性和实际使用的更好匹配。此外，该应用程序最不受欢迎的功能，即设计功能，只有3个选项，这可能是其吸引力较低的原因，从hedonic和评分较低可以看出gydF4y2Ba 刺激gydF4y2Ba我们通过AttrakDiff问卷确定的品质。gydF4y2Ba

虽然我们最初认为设计功能可以提高青少年对app的接受度和持续使用，但该功能的不良使用特点表明KiOAPP在这些方面做得还不够。通过评估AttrakDiff问卷中的对立词对，我们确定了享乐品质和gydF4y2Ba 刺激gydF4y2Ba尽可能减少人员流失。在享乐品质方面，AttrakDiff评估结构gydF4y2Ba 自我认同gydF4y2Ba对产品进行评估。与实用品质和整体吸引力相比，这方面的评分较低(gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba)．在AttrakDiff问卷的单词配对测试的3个子域中，该区域的正得分最低gydF4y2Ba 刺激gydF4y2Ba尤其是因为这款应用被认为是gydF4y2Ba 无害的gydF4y2Ba而不是gydF4y2Ba 具有挑战性的gydF4y2Ba（gydF4y2Ba 图3gydF4y2Ba)．在这些方面，gydF4y2Ba 挑战gydF4y2Ba可能会提高目标人群继续使用应用程序的动机。我们的研究结果表明，添加gydF4y2Ba 游戏化gydF4y2Ba方法(gydF4y2Ba 28gydF4y2Ba]，更精密的设计功能不断完善gydF4y2Ba 刺激gydF4y2Ba，或聊天功能改善gydF4y2Ba 自我认同gydF4y2Ba可能有助于增加应用的使用黏性。gydF4y2Ba

最后，我们的结果表明，使用移动健康应用程序可能会稳定对cf特定项目的满意度gydF4y2Ba CF缺乏障碍gydF4y2Ba而且gydF4y2Ba 呼吸gydF4y2Ba在我们的学习小组中(gydF4y2Ba 表2gydF4y2Ba)，但它对严格的临床参数FEV1或BMI (gydF4y2Ba 表3gydF4y2Ba)．这些探索性发现仅在我们的方法中没有得到充分的解决，因此不能就这些相互作用得出明确的结论，而是需要更详细的后续研究来解决疾病支持、疾病投资、依从性、生活质量和躯体功能之间的复杂相互作用。gydF4y2Ba

我们的研究和比较有几个局限性。方法方法，如选择问卷来评估使用特征和用户体验，以及缺乏随机和盲目的可能性，除了招募困难和观察期短，也可能妨碍识别应用程序使用的更显著的影响。gydF4y2Ba

我们使用的定量问卷可能并不理想，无法详细评估用户体验，以解释我们结果的一些差异，例如，关于应用程序功能的感知有用性和实际使用(gydF4y2Ba 图2gydF4y2Ba)，在这种情况下，定性方法，如结构化访谈，可能会提供更多信息。另一方面，更客观的测量方法，如电子使用读数，可能比我们选择评估的患者报告的使用特征提供更可靠的使用特征[gydF4y2Ba 9gydF4y2Ba］．然而，这种方法引起了特别的伦理问题，因为它深刻地影响了患者的隐私，可能会影响招募的可能性，因此在应用程序评估的早期阶段，这被认为不值得探索。此外，关于研究设计，由于招募困难，无法将愿意参与研究的患者随机分为两组(干预组和不干预组)，这可能会导致参与者的选择偏倚。在这些领域改进我们的方法学方法可能是改善结果和减少未来临床试验结果模糊性的重要工具。gydF4y2Ba

尽管进行了大量的招募工作，包括雇用额外的人员和向所有符合条件的患者发送患者信息传单，但150名符合条件的参与者中只有六分之一能够被招募到研究中。这有力地支持了一个众所周知的事实，即青少年和年轻人特别具有挑战性，难以参与临床研究并激励他们进行更高的疾病投资[gydF4y2Ba 5gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 7gydF4y2Ba，这是我们学习的主要原因。这种低动机的原因很可能是多因素的，并且与其他有关CF患者的类似发现相对应[gydF4y2Ba 29gydF4y2Ba]，在可能的原因中，这一特定年龄群体在动力方面的整体困难最为突出[gydF4y2Ba 5gydF4y2Ba]，在患有慢性疾病的人身上可能更为明显[gydF4y2Ba 4gydF4y2Ba-gydF4y2Ba 6gydF4y2Ba]因为对正常生活的强烈渴望[gydF4y2Ba 5gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 7gydF4y2Ba］．众多相互竞争的研究，以及众多相互竞争的移动健康应用程序，可能也起到了作用。gydF4y2Ba

使用移动健康应用程序不是盲目干预。我们选择了肺功能和BMI比较的病例对照设计，试图在缺乏盲法的情况下得出有意义的比较。虽然对于FLZ问卷，由于需要大量的时间和人员，在我们中心的额外队列中评估这些问卷是不可能的，因为这些问卷不像FEV1和BMI的情况下那样是临床常规随访的一部分。这给我们留下了一个与年龄不匹配的参考人群，因此我们避免与我们观察到的变化的参考人群进行比较。gydF4y2Ba

由于观测周期短、研究规模小、参与者的整体健康状况良好，我们的FEV1、BMI和加权生活满意度得到了可测量的改善或稳定，这是由于任何难以实现的干预措施[gydF4y2Ba 20.gydF4y2Ba］．为了在FEV1保存良好的CF患者人群中确定肺功能的改善，我们纳入了更敏感的肺功能测量，如冲洗测量(肺清除指数)[gydF4y2Ba 20.gydF4y2Ba]，可能是必要的，不幸的是，对于我们招募的年龄组来说，在研究期间，我们的中心还没有在日常实践中实施。这些缺点使我们无法得出关于mHealth应用程序对身体参数影响的任何结论，因此需要对这一特定年龄组进行更大、更长期的介入试验，采用更敏感的肺功能方法。gydF4y2Ba

应用程序的改进版本可能有助于提高应用程序的黏性。我们选择了我们评估的应用程序，因为我们看到它的功能解决了几个方面，可能会提高我们的目标人群的依从性。不过，有几个方面可能会影响用户的亲和力，从而影响持续使用，从而对KiOAPP的支持潜力产生负面影响。gydF4y2Ba

以用户为中心的方法来描述移动健康应用程序开发的cf特定需求，建议一个多功能应用程序，包含不同的cf特定功能，如教育、酶剂量计算、营养管理、治疗组织、健康日记、治疗随访和实用的治疗指南[gydF4y2Ba 11gydF4y2Ba]，除了个性和适应性外，也是CF患者认同的一个关键方面[gydF4y2Ba 30.gydF4y2Ba］．一些免费提供的cf专用应用程序[gydF4y2Ba 13gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 16gydF4y2Ba]，以及目前的应用程序开发[gydF4y2Ba 12gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 13gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 15gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 31gydF4y2Ba]，包括以用户为中心的方法确定的cf特定功能，这被认为是提高接受度和减少应用使用损耗的关键[gydF4y2Ba 32gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 33gydF4y2Ba］．我们评估的应用程序缺乏cf特有的功能，这可以减少流失率。在我们的一份问卷的自由文本项目中，我们确实收到反馈，cf特定的功能，如脂肪计算器或接收物理治疗和运动提醒的可能性，被认为是现有应用程序的理想添加。然而，自由文本项目的答案数量太少(n=3个总共的自由文本答案)，无法从统计上解决这些问题。gydF4y2Ba

与医生和同行的交流也被其他人认为是可取的特征[gydF4y2Ba 30.gydF4y2Ba］．考虑到与我们的研究相比，一些被引用的研究包含了明显更老的研究人群[gydF4y2Ba 11gydF4y2Ba]，用户偏好可能反映了移动健康应用的特定年龄需求[gydF4y2Ba 9gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 17gydF4y2Ba]，我们建议在现有的针对特定疾病的应用程序中加入针对青少年的功能，以改善这个难以吸引的年龄组的移动健康依恋。我们对感知产品质量的结果表明，除了cf特定需求的结合外，其他(年龄特定的)适应，包括将gydF4y2Ba 享乐主义gydF4y2Ba青少年和年轻成年人通常喜欢的功能，可能是提供以青少年为中心的资产来改善这个年龄段的应用依恋的有前途的方法。虽然享乐主义特征的贡献还没有被完全理解，但这一概念在文献中也得到了支持(例如，参见Diefenbach等人提出的综述[gydF4y2Ba 34gydF4y2Ba])。gydF4y2Ba

生活质量的改变被认为是评估CF患者医疗干预效果的有用方法，因为研究表明，CF患者依从性的提高与更乐观的生活态度相关[gydF4y2Ba 33gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 35gydF4y2Ba］．FLZ问卷测量的加权生活满意度的改善，可能表明使用移动健康应用程序的依从性有所提高。然而，由于我们没有观察到这种影响，更重要的是，我们没有直接测量依从性，我们无法对这种复杂的相互作用得出这样的结论。gydF4y2Ba

考虑到12 - 29岁的患者群体是德国目前CF人群中最大的患者群体[gydF4y2Ba 1gydF4y2Ba]，我们的研究结果适用于大量CF患者，可能也适用于德国以外该年龄段的CF患者，因为CF护理在全球范围内非常简化。虽然患有其他慢性疾病的患者在青春期面临类似的挑战，但由于我们的结果和其他关于移动健康应用程序的特定疾病功能的结果，提倡开发以用户为中心的方法[gydF4y2Ba 32gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 33gydF4y2Ba]，但是，我们要警告，不要将我们的结果推广到受慢性疾病影响的更大的青少年人群。gydF4y2Ba

接触机会少和疾病介入是所有医生在治疗青少年慢性病患者时面临的挑战[gydF4y2Ba 4gydF4y2Ba-gydF4y2Ba 6gydF4y2Ba］．我们假设通过手机在这些领域提供支持可能会提高这个目标年龄的自我管理，因为他们有很高的手机亲和力。我们必须承认，至少在目前的形式下，我们使用的应用程序可能不足以增加青少年的疾病发病率。然而，考虑到生活满意度、乐观和坚持的关系[gydF4y2Ba 6gydF4y2Ba，gydF4y2Ba 35gydF4y2Ba，我们建议mHealth应用程序的改进版本可能会成为一个有前途的工具，可以提高药物和治疗的依从性(通过药物提醒功能)，疾病管理(通过脂肪计算器)，疾病投资(通过改进的日记功能，包括家庭肺功能监测)，最终提高生活满意度和临床幸福感。gydF4y2Ba

我们的研究结果表明，只有改进的移动健康应用程序，以及改进的临床试验设计，才能为这一假设提供证据，即移动健康应用程序可以成为改善青少年CF患者自我管理和治疗依从性的合适工具。gydF4y2Ba