在英国，新生儿血点筛查(NBS)包括在婴儿出生的第5天，用一张特殊的卡从婴儿的脚后跟上收集一小份血液样本。然后将其送到国家统计局的实验室进行分析。NBS阳性结果报告给相关临床团队，通常使用本地开发的形式表格[ 1然后他们将结果告知家属。在英国，每年大约有10,000名父母在孩子出生后2至8周被告知他们的NBS结果呈阳性，这取决于孩子的情况[ 2， 3.］．NBS的目的是确定目前筛查的9种疾病之一影响的症状前婴儿，以便尽早开始治疗，以改善儿童的结果。这些疾病包括镰状细胞病(SCD)、囊性纤维化(CF)、先天性甲状腺功能减退、苯丙酮尿症、中链酰基辅酶a脱氢酶缺乏症、枫糖浆尿症(MSUD)、异戊酸血症、戊二酸尿1型和同型半胱氨酸尿症(吡多醇无反应)——后6种统称为遗传性代谢疾病。筛查阳性病例的临床谱系差异巨大，因此，向父母传达的信息需要精心设计，为一系列结果做好准备。

积极的NBS结果的沟通是一项微妙而巧妙的任务，需要思考、准备和证据，以最大限度地减少潜在有害的负面后遗症[ 4- 8］．例如，对传达NBS结果而不是实际结果的人缺乏认识，与父母的痛苦有关[ 4］．不良或不恰当的沟通策略也会在短期内影响父母的结果[ 4- 7， 9， 10]但也可能对儿童和家庭产生长期影响[ 8］．有证据表明，这种痛苦会以多种方式表现出来，包括夫妻之间的争吵，责任的分担。 4， 6， 11]、改变生活计划及无法进行日常生活任务，例如上班或应酬[ 4]、亲子关系的长期改变[ 8]，以及影响与医护人员持续关系的不信任和缺乏信心[ 6］．也有证据表明，父母的担忧增加，导致父母减少了孩子与他人的互动，特别是在CF的情况下[ 4］．父母在他们的家庭系统中也经历了糟糕的内部关系和人际关系，更广泛地说[ 12］．

这支持了确保敏感地处理积极的NBS结果的初始沟通的重要性，并考虑到个别父母的特征，以最大限度地减少父母的痛苦和这种痛苦的后果，以及传授结果的人的知识和经验。在某种程度上，办法的选择受到所确定的情况的严重性以及是否需要立即或较不立即作出反应的影响。在一项研究中，从CF专家那里得到筛查结果的父母比从产科病房得到筛查结果的父母更满意[ 13］．在另一项研究中，被诊断为CF的儿童的父母通过电话收到的信息不太令人满意(优势比2.23; P= 0.04)或婴儿年龄较小的父母(优势比0.93; P=措施)( 10］．由家庭不了解或不了解具体情况的工作人员通过电话提供的结果被认为不太有利，并导致了父母的不满、焦虑和痛苦[ 9］．

认识到有必要与父母和卫生专业人员合作，以改善这种沟通 重新思考新生儿血点筛查阳性结果传递策略:联合设计干预措施的过程评估该项目旨在开发、实施和评估新的干预措施，以改善向父母提供初始积极的NBS结果。这项混合方法研究包括三个主要阶段。第一阶段涉及一项全国调查，采用电话访谈的方式探讨目前传播国家统计局积极结果的方法[ 14]，并通知余下阶段的两个研究地点的选择。第二阶段采用基于经验的联合设计(EBCD)原则，分别探讨卫生专业人员和父母提供和接受积极的NBS结果的经验。与卫生专业人员的访谈结果已在其他地方发表[ 1];本文中与这些发现有关的部分已从 BMJ开放在CC-BY-4.0许可证下。此外，EBCD被用于制定干预措施，以向父母传达积极的NBS结果。在第三阶段，在2个选定的案例研究地点(为英格兰3个国家卫生服务信托机构服务的2个国家统计局实验室)对干预措施进行了评估[ 15］．

本文报道的研究目的是在第二阶段描述EBCD的修改版本的使用，以开发共同设计的干预措施，以改善父母为子女获得积极的NBS结果的体验，并加强卫生保健专业人员与父母之间的沟通。

这项形成性研究以家庭系统理论(FST)为基础[ 16]因为如果最初的积极的NBS结果信息没有尽可能有效和同理地共享，家庭关系可能会变得脆弱[ 17］．在FST中，家庭的所有组成部分都被认为是相互依赖的——一个成员发生的事情会直接或间接地影响到家庭的所有其他成员。FST假设家庭功能有可能受到事件的影响，例如最初积极的NBS结果的沟通，随后，促进所使用的应对机制和家庭对NBS结果的适应是至关重要的。

协同设计过程由EBCD工具包提供信息[ 18］．选定经济、经济和社会发展中心是因为它注重服务用户和合作发展和改善保健服务的保健专业人员。这被认为是特别合适的，因为以家庭为中心的护理，包括与家庭合作，是世界上许多国家儿科护理的主要理念[ 19］．EBCD是改善保健服务的一种方法，它利用参与式设计和用户体验来提高保健组织的质量[ 20.］．这涉及到关注和设计病人或护理人员的体验，而不仅仅是系统和流程[ 21- 23］．共同设计过程使工作人员、患者和护理人员能够反思他们在服务方面的共同经验，然后共同努力确定改进优先级，设计和实施变化，然后共同反思他们的成就。EBCD于2005年在一间英国头颈癌服务中试行[ 21］．在一个综合癌症部门的后续项目之后，一个基于网络的工具包[ 18]是作为实现该方法的免费指南而开发的。最近的一项系统综述确定了英国20项主要在精神健康和癌症服务中使用EBCD的研究。这篇综述强调了EBCD使用的变化，许多研究消除或修改了一些EBCD分期。人们已经认识到EBCD的缺点包括费时和昂贵。直到最近，EBCD主要用于成人服务用户或他们的照顾者或家庭成员。在父母有或没有孩子参与的情况下使用EBCD仍然是相当新颖的，只是最近才进行了探索，并对这一过程进行了调整[ 24- 26］．因此，本研究也建立在与家长使用这种方法的知识基础上。

对EBCD程序进行了修改，以收集父母和保健专业人员的经验，并就向家庭传达积极的NBS结果方面需要改进的领域达成一致。它分为四个阶段( 图1):(1)与卫生专业人员接触并收集经验(卫生专业人员访谈的结果已在其他地方发表[ 1)，(2)让父母参与并收集他们的经验，(3)让父母和卫生专业人员一起分享经验并确定改进的重点，以及(4)基于网络的联合设计活动。

患者和公众参与(PPI)在本研究的设计和开展中发挥了重要作用。共有8名婴儿的父母在9种筛查条件中有一种的NBS结果呈阳性，他们组成了一个PPI组，在研究期间每6个月会面一次。他们的建议被纳入研究设计、数据收集工具、数据分析和传播。PPI小组收到了来自国家统计局项目年度报告的数据，并就在联合设计过程中应该使用哪些地点提出了建议。此外，来自慈善机构的代表对筛选条件的意见也被纳入，包括英国代谢支持、英国甲状腺基金会、CF信托和镰状细胞学会。

所有潜在参与者都可以选择参加或不参加，并被提醒他们有权在任何时候退出研究。所有参与者均获得书面知情同意。这项研究是一个更大的工作计划的一部分[ 35并获得了伦敦-斯坦莫尔研究伦理委员会(17/LO/2102)的批准。

从与卫生专业人员的访谈中，共确定了5个主题:卫生专业人员之间的沟通，与家庭沟通的过程，以父母和家庭为中心的护理，以及资源的可用性和有效沟通的挑战。与卫生专业人员的访谈数据已全文发表在其他地方[ 1］．

从与父母的访谈中确定的主题包括初始沟通的影响、父母的反应、参加第一次诊所预约、卫生专业人员的沟通策略和技巧的影响、诊断对家人和朋友的影响、积极的NBS结果沟通的改善以及父母对NBS的看法。研究结果以复合薄膜的形式呈现(可通过研究博客[ 36])，以记录和说明家长收到子女正面的NBS成绩的经历，并提供丰富的资料，以指导共同设计活动。这部电影分为7个部分，反映了父母经历的各个阶段和他们通过放映的旅程。共同的经历或 接触点对于家长们所反映的影片各部分都进行了总结 文本框2．

在观看了关于父母经历的电影后，在一次便利的讨论中，父母和卫生专业人员的反馈被缩小到一个简短的优先事项清单，供他们共同探讨以改善沟通。这些问题总结在 表1．

在联合家长和卫生专业人员小组会议期间，与会者缩小了最初的优先事项( 表1)．通过讨论并就沟通问题的潜在原因分享专业知识，他们决定了每个共同设计工作组的重点。本文总结于 表2．

参与者一致认为，需要对NBS卡进行更改(由助产士在脚后跟刺痛测试期间完成)，以应对拥有所有必要信息与家庭联系的挑战(1)及时(具体情况)的方式，以及(2)根据父母的喜好。

还有一个重点是国家统计局实验室使用的标准化实验室形式表。这一重点来自于需要向临床团队传递一致和全面的信息，以便在NBS结果呈阳性后与儿童的家庭取得联系。

家长们意识到不一致的沟通方式。大家一致认为，卫生保健专业人员的标准化沟通检查表将指导整个筛查过程中的对话，并支持具有较少特定疾病知识或经验的卫生保健专业人员。

第四项干预措施是给家长发送电子邮件或信件模板。这将由临床团队在与家长进行初步沟通后发送。目的是在得知NBS阳性结果后，为家长提供可靠的、最新的、具体情况的信息。

通过协同设计过程，Basecamp平台对想法和文件进行了审查和迭代，直到就建议的干预措施的适用性达成共识。总体而言，NBS卡有6次迭代，实验室形式表有5次迭代，沟通核对表有8次迭代，在沟通NBS阳性结果后，向家长提供信息的电子邮件或信件有6次迭代。最终版本的示例将在以下部分中概述。

最终版本的NBS卡增加了家长首选的联系方式。这样做的目的是在国家统计局抽样时，促使助产士和父母之间进行对话，讨论如果结果是阳性的，将来可能会联系他们，以及确保父母参与决定如何联系他们。另一个重要的人的其他联系方式也被添加进来，作为临床医生在NBS结果后无法联系到母亲的第二条联系方式。父母的电子邮件地址被添加，以方便将来的沟通和联系。最后，在NBS卡上增加了一个选项，可以添加与任何听力或视力障碍或语言需求相关的信息，这些信息可能阻碍未来与父母的沟通。所做的更改和添加显示在 图4．

标准实验室形式建立在谢菲尔德儿童NHS基金会临床化学和新生儿筛查部门开发的基础上。形式表针对具体情况，包括首页，主要由NBS实验室完成，以及由临床医生完成的部分，并反馈给NBS实验室。在背面，有当前转诊指南的提醒，关于孩子的NBS结果的更多信息，以及一个集中于转诊过程步骤的清单。联合设计过程的结果增加了与每种疾病的NBS阳性结果后建议采取的措施相关的信息，以及允许临床医生记录建议的特定疾病相关信息的评论部分( 图5)．

沟通核对表最初旨在关注NBS阳性结果的初始沟通。然而，在共同设计工作组期间，参与者表示，他们希望在家庭NBS旅程的每个阶段的检查清单中包括最初的沟通( 图6)、首次诊所探访，以及其后的诊所探访。人们认为，这样可以将孩子和家庭的NBS旅程的所有信息记录在一个地方。这也可以作为后续临床医生在看到孩子和家庭时的aide-mémoire，并减轻父母向不同临床医生讲述他们的故事的需要。最初的沟通清单是建立在谢菲尔德儿童医院和国王学院医院的CF团队以及伯明翰儿童医院的新生儿筛查团队开发的清单上的，包括更详细的特定病情信息，以及在认为适当的情况下可以包括的可选信息。后续门诊就诊的检查清单是在共同设计过程中与临床团队和家长一起制定的。

电子邮件或信件模板旨在在初步沟通NBS阳性结果后立即发送给家长。这些是建立在圣托马斯医院的儿科代谢临床护士专家开发的基础上的。目的是祝贺父母们的孩子出生，重申为什么国家统计局联系他们，并提供有关接下来会发生什么的细节，包括他们需要在何时何地带孩子进行确认测试的细节。还建议列入与信息来源有关的具体情况的可靠联系。根据共同设计工作组的意见起草和修订了文本，直到他们同意沟通的语言和风格是适当的，并包括了目前筛选的所有9种条件的所有信息。

与会者被要求使用EBCD工具包所提供的模板，就其对EBCD进程的经验进行反思和提供反馈[ 18］．这包括李克特式5分量表，范围从 优秀的来 非常贫穷的．所有家长(21/ 21,100%)认为观看父母经历的合成影片为 优秀的他们被拍摄的经历 好或 优秀的与其他家长见面，谈论他们的经历 优秀的，情感映射练习为 好或 优秀的．他们认为，在家长会议结束时商定的优先事项反映了他们自己对需要改进的地方的经验。共有29%(5/17)的卫生专业人员提供反馈，并表示他们对卫生专业人员反馈事件的总体印象是 优秀的和一个 优秀的这是一种反思工作经验的方式。

与之前的研究一致[ 9， 10， 13， 39- 42]，本研究中的父母报告了从各种临床医生(包括护士、医生和健康访视员)那里获得NBS结果的多种方式，包括面对面、通过电话和短信。所使用的方法在某种程度上受所确定的情况的严重性以及是否需要立即或较不立即作出反应的影响。例如，MSUD和镰状细胞带菌者状态预计将根据所采用的方法得到非常不同的对待。此外，交流的内容没有那么明确，在某种程度上是由传达结果的人决定的。英国目前的指导方针指出，传播新闻的卫生专业人员应该“经过适当的培训”[ 43， 44］．这一点很重要，因为与之前的研究相似[ 4， 9， 13， 39， 45，在这项研究中，了解传达结果的人被认为是重要的，可以提供安慰并减轻父母的恐惧。

此外，在这项研究中，父母表达了传递消息的人的个人和专业属性的重要性。就个人属性而言，这包括善良、有同情心和支持(身体上和口头上)，并拥有有效的沟通技巧，使他们能够适当地调整所提供的信息，花必要的时间解释情况和回答父母的问题。在专业属性方面，这包括被视为专家，可信，以及在一个被公认为卓越中心的组织工作。将NBS阳性结果传达给家庭的人的知识和属性的重要性，为广泛使用专业筛查护士提供了进一步的支持，这些护士不仅了解NBS所包括的所有疾病，而且还接受过与突发坏消息相关的培训，甚至可能具有咨询技能。

如先前报道[ 13， 39，积极的NBS结果与消极的父母反应有关，包括感觉恶心、震惊、怀疑、恐惧和悲伤。之前的研究已经报道了对父母的影响[ 4， 6， 11]以及父母与子女的关系[ 8]和家庭关系[ 46， 47］．这在这项研究的结果中得到了反映，父母们谈到了受影响的孩子对他们关系的影响，包括害怕与孩子建立联系，害怕过度保护。在这项研究中，诊断对父母关系的影响范围从拉近他们的关系到造成父母关系的紧张。家长们还谈到了与家人和朋友分享这一消息的影响;与此相关的是责任感、内疚感和缺乏理解。

卫生专业人员提供积极的NBS结果的经验已在其他地方发表[ 1］．总之，卫生专业人员投入了大量时间和精力，确保以父母和家庭为中心向家庭传达积极的国家统计局结果，但这可能受到他们所经历的挑战的影响，包括国家统计局卡片上的信息不足和父母的反应。如前所述，先前已报道了多种传递阳性NBS结果的方法[ 9， 10， 13， 39- 42通常是由病情的严重程度决定的。在这项研究中，很明显，这在某种程度上也取决于当地的安排。COVID-19大流行意味着，远程医疗出人意料地迅速成为以前面对面进行健康咨询的媒介。其他研究表明，工作人员发现，在COVID-19大流行期间使用远程医疗交付国家统计局结果安全有效[ 48)，收件人也认为这是面对面交流的一种可以接受的选择。因此，展望未来，这可能是一种可接受的方式，向家庭提供积极的NBS结果，可以节省时间，因此，如果内容经过深思熟虑，提供结果的人了解相关情况，则具有成本效益。

除了父母的经验，这项研究进一步加深了我们对卫生专业人员与家庭沟通积极的NBS结果的经验的理解。参与传播积极的NBS结果的卫生专业人员热情地确保，尽管这一信息对父母来说是痛苦的，但它得到了良好的传达。传播做法仍然存在差异，受到许多因素的影响，包括现有资源和缺乏明确指导。这不仅影响了与父母沟通积极的NBS结果的方法，而且影响了与父母沟通的内容。这得到了之前在国内和国际上进行的研究的支持[ 4， 6， 41， 49]这表明可能需要进一步的指导，以确保采取更有凝聚力的方法，既能满足父母和卫生专业人员的需求，又能对每种情况的微妙之处保持敏感。然而，有限资源的问题和优先考虑这些资源的必要性也需要仔细考虑。尽管如此，有明确证据表明不良沟通习惯对父母的有害影响[ 4- 12]，这种变化既不合理，也不利于与家庭建立积极的关系。这对于确保治疗方案的一致性和对卫生专业人员的信任至关重要，可以最大限度地为儿童带来结果。

为了回应父母和卫生专业人员提出的经验和问题，采用了收集经验和共同设计的既定技术——EBCD [ 20.- 22， 27， 32， 50- 52］．本研究首次应用该方法探讨家长和卫生专业人员在沟通积极的NBS结果方面的经验。该过程使涉众需求的优先级确定成为可能，并确定共同设计的解决方案和对现有过程的补充。

共同设计的干预措施(改变NBS卡;针对具体情况的标准化实验室形式表;特定于条件的通信检查表;以及一个电子邮件或信件模板，在NBS阳性结果沟通后向家庭提供信息)解决了筛查旅程的不同阶段，以及参与者认为可以改善沟通的领域，以最大限度地减少所经历的焦虑和不确定性。这些工具是为指导卫生专业人员交流而量身定制的，目的是提供更一致的体验。这些干预措施随后在2个地点进行了试点;研究结果已在其他地方发表[ 15］．

EBCD既耗时又具后勤挑战性[ 27];修改流程已被证明可降低成本[ 27］．的 重新思考新生儿血点筛查阳性结果传递策略:联合设计干预措施的过程评估项目在2019冠状病毒病大流行期间交付;这给将父母和卫生专业人员聚集在一起带来了挑战，这一挑战可能在世界范围内持续一段时间。通过使用Basecamp作为协作工具，我们已经适应了这些环境，使基于web的EBCD能够在医疗保健环境之外实现。

这是第一个已知的研究，探索了从实验室通过临床团队向父母传达阳性NBS结果的沟通途径。卫生专业人员从临床团队招募，参与管理目前包括在NBS计划中的所有条件。这增加了研究结果的可移植性，因为之前的工作主要集中在CF和SCD上。这是目前已知的唯一一项利用EBCD将利益相关者聚集在一起，制定共同设计的干预措施，以改善积极的NBS结果的沟通的研究。

在局限性方面，卫生专业人员通过电子邮件招聘;那些已经对这个话题感兴趣的人可能更有可能自行选择参加这项研究。他们可能会与没有参与研究的提供者交流不同的结果，这可能会使结果产生偏见。然而，卫生专业人员是从参与管理目前纳入NBS计划的所有疾病的临床团队中招募的，这可能有助于收集数据的深度和广度。研究人员在这一领域经验丰富，可能有偏见的数据收集和分析。大多数家长参与者是英国白人，这可能限制了研究结果的可转移性。

COVID-19意味着通过微软Teams和Zoom等平台进行的基于网络的咨询，正被用来与家庭沟通孩子的NBS阳性结果。这些被描述为面对面互动的近似值，并被认为是电话咨询的视觉升级[ 53］．初步研究将其作为向家庭传达积极的NBS结果的一种手段，表明它们可能是向家庭传递积极的NBS结果的一种安全有效的方法[ 15， 48］．有证据表明，视频会诊(通常被称为远程医疗)比电话会诊更受欢迎[ 54］．在封锁期间的初级保健远程会诊中发现，在使用基于网络的方法之前建立融洽关系的好处[ 55］．在NBS中使用这些基于网络的方法的机会需要进一步的探索，以确保它们被适当地使用，消息的内容继续经过精心设计，并且相关人员了解具体情况。然而，混合方法可以作为一种潜在的解决方案，以满足父母的偏好，特别是与他们身边的重要其他人面对面的交流，通过特定病情的专家进行交流，以及及时提供结果的临床需求。

除了远程提供医疗保健外，大流行还需要基于网络的研究和开发。对EBCD进行调整以包括基于网络的方法可以减少成本，同时更容易安排。采用基于网络的方法也有可能缓解感知到的权力层次结构的不平衡[ 34当病人和卫生专业人员一起工作时，或者相反，使建立融洽关系变得具有挑战性。在这项研究中，我们受益于面对面运行过程的早期阶段，使关系得以发展。包括面对面和基于网络的方法在内的混合方法可能有助于建立有效的关系，同时提供灵活性和适应父母(例如，托儿需求)和卫生专业人员(例如，繁忙的日程)的需求。我们认为，由于混合或混合的工作方式越来越受到关注，考虑和评估不同的交付模式在医疗保健设计中的应用将是有益的。

参与沟通积极的NBS结果的工作人员热情地确保，尽管这一信息对父母来说是痛苦的，但它得到了良好的沟通。尽管如此，沟通实践的变化仍然存在。这受到许多因素的影响，包括现有资源和目前缺乏明确的指导。家长和卫生专业人员能够成功地合作，分享经验，确定优先事项，并制定潜在的解决方案，以改善向家长传达积极的NBS结果。由此产生的联合设计的干预措施解决了沟通途径不同阶段的沟通，以改善父母为孩子获得积极的NBS结果的体验。采用混合的EBCD方法，结合基于网络的联合设计工作组，可以提高未来EBCD项目的成功。