共同设计改善新生儿血斑筛查结果与父母的沟通:混合方法研究

介绍

背景

在英国，新生儿血斑筛查(NBS)包括在婴儿出生后的第5天从他们的脚后跟收集一小部分血液样本。然后将其送到国家统计局实验室进行分析。NBS阳性结果报告给相关临床小组，通常使用当地开发的形式[1然后由他们将结果告知家人。在英国，每年大约有1万名父母在孩子出生后2至8周左右被告知他们的NBS结果呈阳性，这取决于他们的病情[2，3.］．NBS的目的是识别受目前筛查的9种疾病之一影响的症状前婴儿，以便及早开始治疗，以改善儿童的预后。这些疾病包括镰状细胞病(SCD)、囊性纤维化(CF)、先天性甲状腺功能减退、苯丙酮尿、中链酰基辅酶a脱氢酶缺乏症、枫糖浆尿病(MSUD)、异戊酸血症、戊二酸尿1型和同型半胱氨酸尿(吡啶醇无反应)——后6种统称为遗传性代谢性疾病。筛查阳性病例的临床谱差异很大，因此，需要精心制作给家长的信息，为一系列结果做好准备。

传达NBS阳性结果是一项微妙而熟练的任务，需要思考、准备和证据，以最大限度地减少潜在有害的负面后遗症[4-8］．例如，认为传达NBS结果的人缺乏知识，而不是实际结果，这与父母的痛苦有关[4］．不良或不适当的沟通策略也会在短期内影响父母的结果[4-7，9，10但也可能对儿童和家庭产生长期影响[8］．有证据表明，造成的痛苦可以通过几种方式表现出来，包括夫妻之间的争吵，分担责任[4，6，11]，生活计划的改变和无法进行日常生活任务，如上班或社交[4]，亲子关系的长期变化[8]以及影响与卫生保健人员持续关系的不信任和缺乏信心[6］．也有证据表明，父母的担忧增加，导致父母减少了孩子与他人的互动，特别是在CF的情况下[4］．父母在家庭系统内部和更广泛的范围内也经历了不良的内部和人际关系[12］．

这支持了确保对积极的NBS结果进行敏感处理的初始沟通的重要性，并考虑到父母的个人特征，以尽量减少父母的痛苦和这种痛苦的后果，以及传授结果的人的知识和经验。在某种程度上，方法的选择受到所确定的病情的严重性以及是否需要立即或不那么立即作出反应的影响。在一项研究中，接受CF专家筛查结果的父母比从产科病房接受筛查结果的父母更满意[13］．在另一项研究中，被诊断为CF的儿童的父母通过电话获得的信息不太令人满意(优势比2.23;P=.04)或较年幼婴儿的父母(比值比0.93 /天;P=措施)(10］．家庭不认识或不了解具体情况的工作人员通过电话提供的结果不太受欢迎，并导致家长不满、焦虑和痛苦[9］．

认识到有必要与家长和卫生专业人员合作，以改善这种沟通新生儿血斑筛查阳性结果交付的再思考策略:共同设计干预措施的过程评估项目旨在制定、实施和评估新的干预措施，以改善向家长提供初步积极的国家统计局结果。该混合方法研究包括三个主要阶段。第一阶段涉及一项全国调查，采用电话访谈的方式，探讨目前传播国家统计局积极结果的方法[14]，并为剩余阶段的两个研究地点的选择提供信息。第二阶段使用基于经验的共同设计(EBCD)原则，分别探讨卫生专业人员和家长在提供和接受积极的国家统计局结果方面的经验。与卫生专业人员的访谈结果已在其他地方公布[1];本文中专门与这些发现有关的部分已转载自BMJ开放在CC-BY-4.0许可下。此外，EBCD还用于开发干预措施，以便将NBS的阳性结果传达给家长。在第三阶段，干预措施在2个选定的案例研究地点进行评估(2个国家统计局实验室，服务于英格兰3个国民健康服务[NHS]信托基金)[15］．

目的

本文的研究目的是描述在第二阶段使用修改版本的EBCD来开发共同设计的干预措施，以改善父母对孩子的NBS阳性结果的体验，并加强卫生保健专业人员与父母之间的沟通。

方法

概述

这项形成性研究以家庭系统理论(FST)为基础[16]因为如果最初的国家统计局阳性结果信息没有尽可能有效和同情地分享，家庭关系可能会变得脆弱[17］．在FST中，家庭的所有组成部分都被认为是相互依赖的——一个成员发生的事情会直接或间接地影响到家庭的所有其他成员。FST假设家庭功能有可能受到事件的影响，例如最初的积极的国家统计局结果的沟通，随后，促进所使用的应对机制和家庭对国家统计局结果的适应是至关重要的。

协同设计过程由EBCD工具包提供信息[18］．EBCD之所以被选中，是因为其重点是服务使用者和卫生专业人员合作发展和改善卫生服务。这被认为是特别合适的，因为以家庭为中心的护理，包括与家庭合作，是世界上许多国家儿科护理的主要理念[19］．“参与式设计”是一种改善医疗服务的方法，透过参与式设计和用户体验，改善医疗机构的服务质素。[20.］．这包括关注和设计患者或护理人员的体验，而不仅仅是系统和流程[21-23］．共同设计过程使工作人员、患者和护理人员能够反思他们共同的服务经验，然后共同确定改进的优先事项，设计和实施变革，然后共同反思他们的成就。EBCD于2005年在英国头颈癌服务中心试行[21］．在一个综合癌症部门的后续项目之后，一个基于网络的工具包[18]作为实施该方法的免费指南而开发。最近的一项系统评价确定了20项主要在英国的精神卫生和癌症服务中使用EBCD的研究。这篇综述强调了EBCD使用的变化，许多研究消除或修改了EBCD的一些阶段。人们已经认识到EBCD的缺点是耗时和昂贵。直到最近，EBCD主要用于成人服务使用者或其照顾者或家庭成员。在父母或没有孩子参与的情况下使用EBCD仍然是相当新颖的，直到最近才进行了探索，并对该过程进行了调整[24-26］．因此，这项研究也建立在父母使用这种方法的知识基础上。

对EBCD进程进行了修改，以收集家长和卫生专业人员的经验，并就向家庭传达国家统计局积极结果的改进领域达成一致。它分为四个阶段(图1):(1)让卫生专业人员参与并收集经验(卫生专业人员访谈的结果已在其他地方发表[1])，(2)吸引家长参与并收集他们的经验，(3)将家长和卫生专业人员聚集在一起分享经验并确定改进的优先事项，以及(4)基于网络的共同设计活动。

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病人及公众参与

患者和公众参与(PPI)在本研究的设计和实施中发挥了重要作用。共有8位婴儿的父母在9种筛查条件中有一种的NBS结果呈阳性，他们组成了一个PPI组，在研究期间每6个月见一次面。他们的建议被纳入研究设计、数据收集工具、数据分析和传播中。PPI小组从国家统计局项目的年度报告中获得了数据，并就在共同设计过程中应该使用哪些地点提出了建议。此外，来自英国代谢支持基金会、英国甲状腺基金会、CF信托基金会和镰状细胞协会等慈善机构代表的观点也被纳入其中。

研究地点及抽样

概述

研究地点由英格兰的3个NHS提供者组织(信托)组成，由2个国家统计局实验室(研究地点)提供服务，这些实验室每年处理相当数量的国家统计局报告，用于目前国家统计局计划中包含的9种条件中的每一种。其中包括大伦敦的2个信托基金，由1个国家统计局实验室和1个国家统计局西米德兰兹郡的实验室提供服务，分别在2017年至2018年处理了128和129个阳性的国家统计局结果。

从以往成功的电子废物处理计划得知[20.，22，27]，我们在两个研究地点招募了有目的的父母样本。这确保了(1)在过去3到36个月内为孩子(2)获得NBS阳性结果的父母的参与，并确保(3)所有筛选条件的代表性。卫生专业人员通过传达NBS阳性结果，将父母确定为潜在参与者。在一次常规的医院预约中，卫生专业人员询问父母是否愿意与研究小组的一名成员谈论这项研究。如果父母同意，研究小组的一名成员会见他们，解释这项研究，并提供一份参与者信息表。家长们被问及是否愿意分享他们的联系方式，以便研究小组的一名成员可以在接下来的一周与他们联系，回答他们关于这项研究的任何问题。在后续接触中，如果家长同意，我们会安排在家长选择的方便时间和地点进行视频采访(所有家长都选择在家接受采访)。

采用两阶段抽样方法，在两个研究地点招募在前6个月内参与通报NBS阳性结果的卫生专业人员。参与者首先根据他们报告或传达国家统计局积极结果的经验进行有目的的抽样，然后是第二阶段的滚雪球抽样。相关临床团队的成员(医疗顾问、普通儿科医生、专科护士和专科筛查护士)最初通过个人信托网站确定，通过电子邮件联系，并邀请他们参加。如果没有收到回复，我们会在1周后发送后续邮件。回答问题的卫生专业人员被问及，研究小组是否应该联系其临床团队的任何其他成员，以确保意见具有代表性。

父母和卫生专业人员的样本量受到以前的EBCD项目和EBCD工具包的影响[18］．

第一阶段:让家长参与，积累经验

参与者

对21位父母进行了视频采访:13位(62%)母亲和8位(38%)父亲，他们的14名孩子来自英国3个NHS信托基金，由2个NBS实验室提供服务。在这21位父母中，18位(86%)为英国白人，1位(5%)为欧洲白人，1位(5%)为亚洲英国人，1位(5%)为英国黑人。他们的年龄从25岁到44岁不等(中位数37岁)。14名儿童中，4名(29%)患有CF;3例(21%)中链酰基辅酶a脱氢酶缺乏;2例(14%)有苯丙酮尿症;1例(7%)有MSUD;1例(7%)先天性甲状腺功能减退;1例(7%)有SCD;1例(7%)被指定为CF筛查阳性，诊断不确定; and 1 (7%) had received a false positive result for CF. Of the 14 children, 7 (50%) had older siblings, only one of whom had also been diagnosed with a condition (CF) via NBS. A total of 14% (2/14) of the children were twins (both had CF), and 36% (5/14) did not have any siblings. At the time of the interview, the ages of the children ranged from 10 to 107 (median 43) weeks.

数据收集

我们在2018年9月至2019年3月期间对两个研究地点的父母进行了录像叙事采访，探索父母获得国家统计局积极结果的经历，以确定关键主题(接触点)。访谈问题以FST的原则为指引[16，17并重点研究了接受国家统计局的积极结果对家庭、对他们彼此之间、与孩子之间以及与包括朋友在内的更广泛的支持网络的关系的影响。访谈时间为14.5至47.4分钟(中位数26.4分钟)。父母被要求谈论他们收到孩子的积极的NBS结果的经历，包括过程和由此引起的任何情绪或感觉，以及原因。

数据分析

置(16，17]为从家长访谈中确定的主题的发展提供了信息。这包括考虑父母对接受NBS阳性结果的反应，以及这对他们作为父母、个人和伴侣的影响，以及诊断对家庭和朋友的影响，这反映了FST的基本原则——整体主义和相互依存。2019年4月，从家长访谈中确定的主题被制作成一部复合电影。该影片被用来捕捉父母收到孩子积极的NBS结果的经历，并提供丰富的信息来指导共同设计的干预措施的发展。

访谈结束后，每个研究地点的家长都被邀请参加家长反馈活动(1个在西米德兰兹郡，1个在伦敦)，使他们能够观看合成电影，并讨论改善向家庭传达NBS积极结果的关键优先事项。这些活动由网上的EBCD工具包[18]和相关的网络资源，包括邀请、议程和反馈模板。家长被邀请观看访谈的合成影片，以确保它是一个公平和有效的代表他们的共同经历。这被用来通知一个持续了大约3个小时的促进小组讨论，以突出新出现的问题和需要改进的优先事项。此外，还进行了情感映射练习，以突出他们的接触点或情绪激动，或在他们的NBS旅程中的关键时刻。在这次讨论中，家长们被要求共同考虑4个关键问题(文本框1）.

从复合胶片和情感映射练习中收集了接触点，以突出与卫生专业人员分享的优先事项。

第二阶段:吸引卫生专业人员并收集经验

参与者

卫生专业人员从英格兰的3个NHS信托基金招募，由2个NBS实验室服务。总共有20名卫生专业人员在过去6个月内参与了NBS阳性结果的沟通，并被邀请参加，其中2名(10%)没有回复邀请，1名(5%)没有沟通最初的阳性筛查结果，因此不符合资格。根据本守则的做法[18]，对17名卫生专业人员进行了16次面对面访谈(2/17,12%要求一起访谈)，其中8人(47%)来自一个国家统计局实验室，其余9人(53%)分散在由另一个国家统计局实验室服务的两个大伦敦信托基金。具有所有9种筛查条件经验的参与者被纳入。样本包括47%(8/17)的医疗顾问，6%(1/17)的医疗注册员，41%(7/17)的专科护士或高级执业护士，6%(1/17)的筛查护士。NBS的经验长度为2至38年(中位数为8年)。访谈时间平均为37分钟(标准差10.51，范围19-58分钟)[1］．

数据收集

在2018年9月至2019年2月期间进行了半结构化电话访谈，包括封闭式和开放式问题，以确定从国家统计局实验室向卫生专业人员传达国家统计局阳性结果的方法。收集的数据包括沟通策略模式(面对面，信件，电话或电子邮件)，每种沟通策略中涉及的资源，提供信息的人及其角色，以及每种情况下相关服务的位置(同一地点或替代地点)。

访谈结束后，每个站点的卫生专业人员被邀请参加卫生专业人员活动，以审查访谈产生的主题，并确定改善国家统计局积极成果交付的优先事项(1个在西米德兰兹郡，2个在伦敦)。这些活动由网上的EBCD工具包[18]和附带的网络资源，包括邀请和议程模板。卫生专业人员访谈的结果通过微软PowerPoint演示文稿展示，使用直接引用来说明所提出的观点。参与者被鼓励反思他们认为哪些方面做得很好，哪些方面需要改进，并以此为基础，优先考虑如何将国家统计局的积极成果更好地传达给家庭。卫生专业人员被要求将他们的想法记录在一张活动图纸上，以便与整个小组分享。图2）.

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数据分析

对访谈进行主题分析;采用归纳方法进行数据分析，并使用潜在方法生成主题。这为向家庭传达国家统计局积极结果的方法提供了更深入的理解[28］．研究小组的两名成员(JC和HC)分别编码了1份访谈记录。然后对这些代码进行比较，以通知和调整代码开发[29]，并开发了一个密码本[30.］．另外4个转录本分别由研究小组的同样两名成员使用密码本进行编码。然后对这些单独编码的转录本进行比较;互码器可靠性为84%。在此之后，研究小组的同样两名成员使用密码本对剩余的转录本进行编码。一旦完成了初始编码，就对每个代码的数据进行比较，以确保编码的一致性，并使代码能够分解成主题。每个主题的所有报价都经过整理，以便为主题开发提供信息。这是一个持续不断的迭代过程;新的代码被开发出来，随着分析的进展，代码的定义被完善[1］．

第三阶段:让健康专家和家长一起工作

参与者

参加过以前活动的卫生专业人员和家长被邀请参加两个联合家长-卫生专业人员反馈活动之一:一个在西米德兰兹，一个在伦敦。共有6名卫生专业人员和1名家长参加了西米德兰兹郡的活动，5名卫生专业人员和1名家长参加了伦敦的活动。

数据收集

混合卫生专业人员和家长活动[31在每个研究地点举行。这些活动是面对面的，大约花了2到3个小时。这些活动由网上的EBCD工具包[18]和附带的网络资源，包括邀请和议程模板。在这些活动中，邀请了一位家长代表(在会议前讨论并商定)向卫生专业人员介绍并分享复合薄膜。随后进行了非结构化的讨论，以分析影片中突出的问题以及在单独的卫生专业人员和家长会议中确定的优先事项。随后进行了促进讨论，以帮助就共同优先事项达成共识。为改善国家统计局的正面结果，我们共有四个主要目标范畴[20.，27，32]将成为接下来8周(2019年7月和2019年8月)的共同设计活动重点。

数据分析

在联合健康专家和家长反馈活动期间，参与者被要求在贴在活动挂图纸上的便利贴上写下他们目前认为工作良好的地方，他们认为需要改进的地方，以及优先事项。在小组讨论之后，我们与小组分享了这些信息，并就共同的优先事项达成了一致，并确定了主要目标领域，以改善向家长传达NBS积极结果的工作。

阶段4:共同设计工作组

参与者

共设有3个协同设计工作小组，每个小组由12至18名参加者(图1）.如果参与者愿意，他们可以加入多个协同设计工作组。

数据收集

共同设计工作组于2019年7月和2019年8月举行。EBCD一般透过面对面的活动进行[18］．在这种情况下，由于卫生专业人员和家长要求共同设计工作组在网上举行，因此对其进行了修改。这样做的理由是为了提供更大的灵活性来共享资源，但也为了促进卫生专业人员和家长之间就拟议的共同设计的干预措施进行沟通和谈判。

基于网络的平台Basecamp [33]被用来主持基于网络的协同设计工作组。每个协同设计工作组被设为一个不同的小组;那些表示对某个特定的协同设计工作组感兴趣的人被通过电子邮件邀请参加。

基本规则在一开始就被共同商定，并发布在网上。的留言板用于邀请参与者(每个共同设计工作组中的卫生专业人员和家长的混合物)并提醒他们小组的目的。还提供了复合胶片以及微软PowerPoint演示文稿，以及单独和联合举办的家长和卫生专业活动的优先事项。还分享了在单独的和联合的家长和卫生专业人员反馈活动期间进行的讨论的干预范例，并请共同设计工作组的成员提供反馈和评论。的篝火函数用于与所有文档的迭代相关的讨论。每次上传新文档时，都会将消息发送给相关协同设计工作组的成员行动计划函数。

参与者被要求在2019年7月至2019年8月的8周时间内对上传的文件和文件发表评论。每个小组的成员大约每周或在新的或修订的文件上传到基于网络的门户网站时收到一条消息，要求他们审查信息并提供反馈。他们还使用基于网络的讨论板相互交流并开发共同设计的干预措施。家长与卫生专业人员通过该平台进行沟通的一个例子见图3。根据卫生专业人员和家长的意见更新了相关文件的版本，直到就拟议干预措施的适用性达成共识。家长和卫生专业人员都有效地参与了基于网络的共同设计工作组。评论和反馈是在白天和晚上的任何时候留下的，这表明使用基于网络的论坛使参与者能够在他们方便的时候为共同设计工作组做出贡献。在网络上开展共同设计工作组似乎也减轻了父母和卫生专业人员之间感知权力等级方面的任何潜在不平衡[34]，互相评论和回复。此外，能够监测哪些参与者提供了评论或反馈意味着更容易向在讨论中不太愿意参与的参与者提出问题，并鼓励他们以非对抗性的方式参与。

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伦理批准

所有潜在的参与者都可以选择参加或不参加，并被提醒他们有权随时退出研究。所有参与者均获得书面知情同意。这项研究是一个更大的工作计划的一部分。35]，并获得了伦敦-斯坦福研究伦理委员会(17/LO/2102)的批准。

结果

经历与观点

从对卫生专业人员的访谈中，共确定了5个主题:卫生专业人员之间的沟通、与家庭沟通的过程、以父母和家庭为中心的护理、资源的可用性和有效沟通的挑战。与卫生专业人员的访谈数据已在其他地方全文发表[1］．

家长访谈确定的主题包括初步沟通的影响、家长的反应、参加第一次诊所预约、卫生专业人员沟通策略和技巧的影响、诊断对家人和朋友的影响、改善对国家统计局积极结果的沟通，以及家长对国家统计局的看法。研究结果以复合薄膜的形式呈现(可通过研究博客[36])，以捕捉和说明父母收到孩子积极的NBS结果的经历，并为指导共同设计活动提供丰富的信息。这部电影分为7个部分，通过放映反映了父母经历的各个阶段和他们的旅程。共同的经历或接触点对于家长来说，在影片的每个部分都反映在总结中文本框2。

改善沟通的优先事项

在观看了父母经历的影片后，在一次促进的讨论中，父母和卫生专业人员的反馈被缩小到一个简短的优先事项清单，供他们共同探讨，以改善沟通。总结如下表1。

共同设计工作组和干预措施

在父母和健康专家的联合小组中，参与者缩小了最初的优先事项(表1）.通过讨论和分享关于沟通问题的潜在原因的专业知识，他们决定了每个协同设计工作组的重点。总结如下表2。

参与者同意需要更改NBS卡(在助产士的脚跟刺痛测试期间完成)，以解决获得所有必要信息以联系家庭的挑战(1)及时(具体情况)的方式;(2)根据父母的喜好。

此外，还将重点放在国家统计局实验室使用的标准化实验室形式上。这一重点源于需要将一致和全面的信息传递给临床团队，以便在NBS结果呈阳性后与儿童家庭取得联系。

家长认识到不一致的沟通方式。会议一致认为，卫生保健专业人员的标准化沟通清单将在整个筛查过程中指导对话，并为缺乏特定疾病知识或经验的卫生保健专业人员提供支持。

向父母发送电子邮件或信件模板是第四种干预措施。这将由临床小组在与家长进行初步沟通后发送。目的是为家长提供可靠的、最新的、针对具体情况的信息。

在共同设计过程中，想法和文档通过Basecamp平台进行审查和迭代，直到就拟议干预措施的适用性达成共识。总体而言，NBS卡共6次，实验室形式表共5次，沟通清单共8次，沟通后向家长提供信息的电子邮件或信件共6次。下面几节列出了最终版本的示例。

国家统计局卡

国家统计局卡的最终版本增加了家长首选的联系方式。这样做的目的是在采集国家统计局样本时，促进助产士和父母之间的对话，讨论如果结果是积极的，未来是否有可能与他们联系，并确保父母参与决定如何与他们联系。如果临床医生根据国家统计局的结果无法联系到母亲，还添加了另一个重要的联系人的替代联系方式，作为第二种联系方式。父母的电子邮件地址也被添加进来，以方便以后的沟通和联系。最后，在NBS卡中增加了一个选项，可以添加任何与听力或视力障碍或语言需求相关的信息，这些信息可能会阻碍未来与父母的沟通。更改和添加的内容显示在图4。

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标准实验室形式表

标准的实验室形式建立在临床化学和新生儿筛查在谢菲尔德儿童NHS基金会信托部门开发的基础上。表格是针对具体情况的，包括一个主要供NBS实验室完成的首页和一个由临床医生完成并反馈给NBS实验室的部分。在背面，有一个关于当前转诊指南的提醒，关于孩子的NBS结果的更多信息，以及一个关于转诊过程步骤的清单。作为共同设计过程的结果，增加了与每种疾病的NBS阳性结果后建议采取的措施相关的信息，以及允许临床医生记录建议的特定疾病相关信息的评论部分(图5）.

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沟通检查表

沟通清单最初旨在重点关注国家统计局积极结果的初步沟通。然而，在共同设计工作小组期间，参与者表示，他们希望家庭的NBS旅程的每个阶段的核对表包括最初的沟通(图6)，初次就诊，以及随后的就诊。人们认为，这将使孩子和家庭的国家统计局旅程的所有信息都记录在一个地方。这也可以作为后续临床医生在看到孩子和家人时的辅助动机，并减少父母向不同临床医生讲述他们的故事的需要。最初的沟通清单是建立在谢菲尔德儿童医院和国王学院医院的CF小组和伯明翰儿童医院的新生儿筛查小组开发的清单上的，其中包括更详细的具体情况信息，以及在认为适当的情况下可以包括的可选信息。在共同设计过程中，与临床团队和家长一起制定了后续诊所访问的核对表。

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电子邮件或信件模板

电子邮件或信件模板是在初步沟通NBS阳性结果后立即发送给家长的。这些是建立在圣托马斯医院儿科代谢临床护士专家开发的那些基础上的。其目的是祝贺婴儿出生的父母，重申他们被国家统计局联系的原因，并提供接下来会发生的细节，包括他们需要在何时何地带孩子进行确认检测的细节。还建议列入与资料来源的具体情况有关的可靠链接。根据共同设计工作组的意见起草和修订文本，直到他们同意沟通的语言和风格是合适的，并且包括了目前筛选的所有9种情况的所有信息。

EBCD过程

参加者被要求使用“企业文化资讯系统”工具包所提供的模板，反映他们在企业文化资讯系统过程中的经验，并提供反馈[18］．这包括李克特式5分量表，范围从优秀的来非常贫穷的。所有家长(21/21,100%)认为观看父母经历的复合影片为优秀的，他们被拍摄的经历好或优秀的，与其他父母见面，谈论他们的经历优秀的，情感映射练习为好或优秀的。他们认为，在家长会议结束时商定的优先事项反映了他们自己对需要改进的地方的经验。共有29%(5/17)的卫生专业人员提供了反馈，并表示他们对卫生专业人员反馈事件的总体印象是优秀的和一个优秀的反思工作经验的方法。

讨论

不确定性被描述为接受医疗保健的患者和提供医疗保健的卫生专业人员面临的唯一共同挑战[37］．根据定义，NBS不是诊断性的，因此，在传达最初的NBS结果时，临床和预后结果方面的不确定性是不可避免的[38］．在这项研究中，家长和卫生专业人员能够成功地共同努力，确定优先事项，并制定共同设计的干预措施，以改进使用改进的EBCD方法的积极的NBS结果的沟通。

父母接受国家统计局成绩的经历

与之前的研究一致[9，10，13，39-42]，在本研究中，父母通过各种方式收到NBS结果，包括面对面，通过电话和短信，来自各种临床医生，包括护士，医生和健康访问者。所使用的方法在某种程度上受到所确定的病情的严重性以及是否需要立即或不那么立即作出反应的影响。例如，就所采用的方法而言，MSUD和镰状细胞携带者的待遇可能会非常不同。此外，沟通的内容没有得到很好的定义，在某种程度上，是由交付结果的人决定的。英国目前的指导方针指出，传递新闻的卫生专业人员应该接受“适当的培训”[43，44］．这一点很重要，因为与之前的研究类似[4，9，13，39，45]，了解传达结果的人在本研究中被认为是重要的，以提供安慰和减轻父母的恐惧。

此外，在这项研究中，家长们表达了传递消息的人的个人和职业属性的重要性。就个人特质而言，这包括善良、善解人意和支持(身体上和口头上)，以及拥有有效的沟通技巧，使他们能够适当地调整和调整所提供的信息，并花必要的时间解释病情和回答父母的问题。就专业属性而言，这包括被视为专家，值得信赖，以及在被公认为卓越中心的组织中工作。对向家庭传达NBS阳性结果的人员的知识和属性的重视，为广泛使用专业筛查护士提供了进一步的支持，这些护士不仅了解NBS中包括的所有条件，而且还接受过有关打破坏消息的相关培训，甚至可能具有咨询技能。

如前所述[13，39]， NBS阳性结果与父母的负面反应有关，包括感到恶心、震惊、难以置信、恐惧和悲伤。先前的研究报告了对父母的影响[4，6，11]以及父母与子女的关系[8]和家庭关系[46，47］．这反映在这项研究的结果中，父母们谈到了他们与受影响孩子的关系受到的影响，包括害怕与孩子建立联系，害怕过度保护。在这项研究中，诊断对父母关系的影响范围从使他们更紧密到对父母关系造成压力。父母们还谈到了与家人和朋友分享这个消息的影响;与此相关的是责任感、内疚感和缺乏理解。

卫生专业人员提供国家统计局结果的经验

卫生专业人员在国家统计局取得积极成果的经验已在其他地方发表[1］．总之，卫生专业人员投入了大量的时间和精力，以确保以父母和家庭为中心向家庭传达NBS的积极结果，但这可能受到他们所经历的挑战的影响，包括NBS卡上的信息不足和父母的反应。如前所述，以前曾报道过各种提供国家统计局积极结果的方法[9，10，13，39-42这通常取决于病情的严重程度。在这项研究中，很明显，这在某种程度上也取决于当地的安排。COVID-19大流行意味着远程医疗迅速而意外地成为以前面对面进行卫生咨询的媒介。其他研究表明，工作人员发现，在COVID-19大流行期间，使用远程医疗来提供国家统计局的结果是安全有效的[48]，收信人也认为这是面对面交流的一种可接受的选择。因此，展望未来，这可能是向家庭提供积极的NBS结果的一种可接受的方式，如果内容考虑周到，并且提供结果的人员了解相关情况，则可以节省时间，因此具有成本效益。

除了父母的经验外，本研究进一步加深了我们对卫生专业人员向家庭传达积极的NBS结果的经验的理解。参与传达NBS积极结果的卫生专业人员热衷于确保，尽管这一信息对父母来说是痛苦的，但它得到了良好的传达。传播做法的差异仍然存在，并受到许多因素的影响，包括现有的资源和缺乏明确的指导。这不仅影响了向家长传达NBS积极结果的方法，也影响了与家长沟通的内容。这得到了先前在国内和国际上进行的研究的支持[4，6，41，49这表明可能需要进一步的指导，以确保采取更有凝聚力的方法，既满足家长和卫生专业人员的需求，又对每种情况的微妙之处保持敏感。但是，资源有限的问题和必须优先考虑资源的问题也需要仔细考虑。然而，有明确的证据表明，不良的沟通习惯对父母的有害影响[4-12，这种变化既不合理，也不利于与家庭建立积极的关系。这对于确保治疗方案的一致性和对卫生专业人员的信任以最大限度地提高儿童的结果至关重要。

协同设计的干预措施

为了回应家长和卫生专业人员提出的经验和问题，我们采用了EBCD这一收集经验和共同设计的既定技术[20.-22，27，32，50-52］．本研究首次将其应用于探讨家长和卫生专业人员在沟通NBS阳性结果时的经验。该过程能够确定涉众需求的优先级，并确定共同设计的解决方案和对现有过程的补充。

共同设计的干预措施(改变NBS卡;特定条件的标准化实验室形式;特定条件的通信检查清单;通过电子邮件或信件模板向家庭提供信息(在NBS的积极结果传达后)解决了筛查过程的不同阶段，以及参与者认为可以改善沟通以尽量减少焦虑和不确定性的领域。这些工具经过定制，用于指导卫生专业人员的沟通，目的是提供更一致的体验。这些干预措施随后在两个地点进行了试点;研究结果已在其他地方发表[15］．

EBCD既费时又具后勤挑战[27];经证明，修改工序可降低成本[27］．的新生儿血斑筛查阳性结果交付的再思考策略:共同设计干预措施的过程评估项目在2019冠状病毒病大流行期间交付;这在使父母和保健专业人员团结起来方面提出了挑战，这一挑战在世界范围内可能会持续一段时间。我们已经适应了这些情况，使用Basecamp作为协作工具，在医疗保健环境之外实现基于web的EBCD。

优势与局限

这是已知的第一项研究，探索了通过临床团队从实验室到父母的NBS阳性结果的沟通途径。卫生专业人员是从临床团队中招募的，这些团队参与管理目前纳入国家统计局计划的所有疾病。这增加了研究结果的可转移性，因为以前的工作主要集中在CF和SCD上。这是已知的唯一一项使用EBCD将利益相关者聚集在一起，共同设计干预措施，以改善积极的国家统计局结果的沟通的研究。

就局限性而言，卫生专业人员是通过电子邮件招募的;那些对这个话题有兴趣的人可能更有可能自己选择参加研究。他们传达结果的方式可能与没有参与研究的提供者不同，这可能会对研究结果产生偏见。然而，卫生专业人员是从参与管理目前纳入国家统计局计划的所有疾病的临床团队中招募的，这可能有助于收集数据的深度和广度。研究人员在这一领域经验丰富，可能会有偏见的数据收集和分析。大多数父母都是英国白人，这可能限制了研究结果的可转移性。

实施及进一步研究

2019冠状病毒病意味着，通过微软Teams和Zoom等平台进行的网络咨询被用来与家庭沟通他们孩子的国家统计局积极结果。这些被描述为近似于面对面的互动，被认为是电话咨询的视觉升级[53］．初步研究将这些作为向家庭传达国家统计局阳性结果的一种手段，表明它们可能是向家庭传达国家统计局阳性结果的一种安全有效的方法[15，48］．有证据表明，视频咨询(通常被称为远程医疗)比电话咨询更受欢迎[54］．在封锁期间的初级保健远程咨询中发现，在使用基于网络的方法之前建立融洽关系的好处[55］．在国家统计局中使用这些基于网络的方法的机会需要进一步探索，以确保它们被适当地使用，信息的内容继续精心制作，并且相关人员了解具体情况。然而，混合方法可以作为解决父母偏好的潜在解决方案，特别是与他们重要的另一半面对面交流，通过特定疾病专家进行沟通，以及及时提供结果的临床需要。

除了远程提供保健服务外，大流行还需要基于网络的研究和开发。调整EBCD以包括基于网络的方法可以降低成本，同时更容易安排。采用基于网络的方法也有可能缓解权力等级的不平衡[34当病人和卫生专业人员一起工作时，或者相反，使建立融洽关系变得具有挑战性。在这项研究中，我们从面对面的过程的早期阶段中受益，使关系得以发展。包括面对面和基于网络的方法在内的混合方法很可能有助于建立有效的关系，同时提供灵活性和适应父母的需求(例如，儿童保育需求)和卫生专业人员的需求(例如，繁忙的日程)。我们认为，随着混合或混合工作方式越来越受到关注，考虑和评估不同的交付模式在医疗保健设计中的应用将是有益的。

结论

参与传达国家统计局积极结果的工作人员热情地确保，尽管这一信息让家长感到痛苦，但它得到了很好的传达。尽管如此，交流实践的差异仍然存在。这受到许多因素的影响，包括现有的资源和目前缺乏明确的指导。家长和卫生专业人员能够成功地合作，分享经验，确定优先事项，并制定潜在的解决方案，以改善向家长传达国家统计局的积极结果。由此产生的共同设计的干预措施解决了沟通途径的不同阶段的沟通，以改善父母为孩子获得积极的NBS结果的体验。采用结合基于网络的协同设计工作组的EBCD混合方法可以提高未来EBCD项目的成功。