脑瘫(CP)是由胎儿或婴儿发育中的大脑受到非进行性干扰而引起的神经和运动障碍的总称[ 1， 2]。

在英国，每400名儿童中就有1名患有CP，这是一种具有严重社会经济后果的终身残疾[ 2]。大肌肉运动功能分类系统(GMFCS)是对功能活动的最佳分类[ 3.]，这是一项基于运动障碍严重程度的国际标准。GMFCS的产生是为了将6-18岁的患者分配到5个功能水平中的一个，从“无限制行走”(GMFCS等级I)到“用手动轮椅运输”(GMFCS等级V)，这有助于确定管理计划。该系统可供多学科团队中的所有卫生保健专业人员使用，包括营养师、医生、职业治疗师、矫形师、物理治疗师、心理学家和言语和语言治疗师[ 4]。CP也根据受影响的身体部位分为单侧(偏瘫)或双侧(双瘫或四肢瘫，分别主要影响下肢或全部四肢)。

CP可按神经模式进一步分为肌张力障碍、运动障碍、共济失调和混合性[ 3.]。在70%的病例中，CP主要引起痉挛-由于长时间收缩而增加的肌肉张力或紧绷。肌张力增加导致进行性僵硬和纵向肌肉生长不足，进而引起继发性关节挛缩、骨畸形和疼痛。失动力CP是锥体外型，由基底神经节(BG)损伤引起。帕金森病患者的这一脑区受损，因此，BG的CP病变可表现为帕金森病。肌张力障碍性CP大多发生在妊娠38-40周的产前后期，此时胎儿大脑BG区的代谢需求导致运动障碍，如肌张力障碍。由于胆红素代谢的副产物沉积在大脑中并导致运动障碍，BG也可能因高胆红素血症而受损。肌张力障碍性脑瘫患儿伴肌张力障碍和舞蹈病[j] 2， 5]。共济失调性CP是另一种引起平衡问题的锥体外型。损伤发生在影响协调和步态的非随意运动神经元中。共济失调性CP患儿常表现为张力减退、意向性震颤、眼球震颤、躯干共济失调和平衡问题[j]。 2]。

CP影响一个人日常生活活动的许多方面，包括运动和姿势，语言和交流，吞咽(饮食)，并导致一系列健康问题，如骨质减少，唾液过多，疼痛和不适，压力和焦虑，抑郁和睡眠障碍。因此，治疗的选择和要求是巨大的。

现代临床管理已经发展到允许临床医生有更多的治疗选择，并为患者提供更适合他们需要的治疗。远程保健和促进使用远程保健的远程干预处于这一演变的前沿。世界卫生组织(世卫组织)将卫生保健定义为“提供医疗保健服务，患者和提供者因距离而分开。卫生保健利用信息和通信技术交换信息，以诊断和治疗疾病和伤害、进行研究和评价，以及继续开展卫生教育。“( 6]。

TH在2020年之前对CP患者显示出希望[ 7， 8]。然而，全球COVID-19大流行的开始限制了前往医院接受面对面治疗的机会，这推动了对包括TH在内的远程治疗的需求，并导致其发展激增[ 9]。

本次范围综述的目的是分析和总结现有的证据，证明TH干预治疗儿童CP，并确定任何需要进一步研究的领域。

鉴于持续的COVID-19大流行增加了对此类干预措施的需求和发展，本综述是及时的。这项研究将有助于现有的证据基础，尽管之前在该领域进行了两项系统综述，但都不是针对CP儿童的，而且一项研究只关注上肢的治疗[ 10， 11]。

选择范围审查作为适当的方法，因为参与者的实质性异质性、小样本量和测量结果的不一致是预期的。因此，叙事综合和报告被认为是最合适的。一项范围审查也允许一个广泛的研究问题来突出文献中的空白，并提供建议，将TH作为一种方法来帮助CP患儿进行持续治疗。综述了范围审查的方法 图1。遵循范围审查的步骤，并完成PRISMA-ScR(系统审查和范围审查扩展的元分析首选报告项目)清单(见 多媒体附录1［ 12])。

为了本文的目的，我们使用了WHO对TH的定义[ 6]，如引言所述。儿童被定义为0-18岁。

在MEDLINE和PubMed数据库中进行数据库检索。MEDLINE搜索使用OvidSP搜索平台完成，网站专用搜索引擎搜索PubMed数据库。MEDLINE数据库中使用的搜索策略包含在 表1。

《国际康复研究杂志》也被人工搜索，以进一步寻找符合资格标准的文章，因为它被先验地确定为在TH上发表了几篇重要的CP患者论文。通过先前的搜索策略，对所有确定纳入的论文进行了向后参考检索。没有联系作者获取进一步数据。

儿童CP的管理是多学科的，包括他们复杂残疾的各个方面。为了本研究的目的，我们没有将“治疗”的定义限制在一个或多个学科，而是从全局上考虑儿童的管理，包括他们的护理所涉及的所有相关学科。

文章的纳入标准是调查TH的初步研究、系统评价和荟萃分析，包括CP儿童作为所有参与者或结果作为一个亚组，发表于2010-2021年之间，并且是同行评议的文章，报告了可用的结果并以英语写作。

排除标准为非系统评价和荟萃分析的二次研究;不符合世卫组织卫生技术定义的干预措施;动物实验;或参与者年龄>18岁的研究，儿童的结果没有作为一个单独的亚组报告，或没有报告CP患者的结果。

这些标准是由于本次范围审查的资源和资金限制而指定的。由于TH的最新进展，人们认为2010年之前完成的研究将会过时。

通过搜索策略识别的摘要由2名研究者(MPS和TT)筛选，以确定是否符合上述标准。如果摘要不清楚文章是否符合资格标准，则检索全文进行评估。

搜索策略表示为 图2。

搜寻工作于2021年7月2日开始。系统的搜索策略产生了231篇摘要。在审查标题和摘要后，214篇文章因重复或不符合入选标准而被排除。在对17篇文章全文进行审查后，有13篇文章因不符合入选标准而被排除在外。通过对4篇符合条件的文章进行反向参考检索，又纳入了1篇文章。因此，本次范围综述纳入了5篇文章。此外，纳入的文章中有2篇是系统综述，每篇包括3项相关研究的结果。因此，本综述纳入了11项研究的结果[ 7， 10， 11， 13- 20.] （ 表2）.纳入研究的结果总结于 表3。

Preston等[ 13研究了游戏技术对最近接受肉毒杆菌毒素注射的痉挛性脑瘫儿童手臂功能的影响。这项研究是一项试点研究，研究力量不足，需要58名参与者来证明可推广的差异，但只有15人被纳入研究。结果用加拿大职业表现量表(COPM)测量，该量表测量患者的能力、功能损伤和功能满意度[ 14]，以及ABILHAND-kids，这是一份由家长填写的问卷，对孩子完成任务的能力进行评分。儿童被随机分配到常规护理组或干预组，干预组包括针对CP儿童手臂康复定制的非竞争性和非协作性电脑游戏。干预组在注射肉毒杆菌毒素后一周内进行。结果显示，尽管建议每天使用游戏系统30分钟，但平均每天使用游戏系统的时间只有7分钟。没有结果显示有临床意义的差异;然而，该系统的低招募人数和低使用率意味着该结果对了解基于电脑的游戏系统对远程康复的有效性贡献不大[ 13]。

鸿及芳[ 11]于2019年发表了一篇关于TH在职业治疗实践中的影响的系统综述。该综述包括15项研究，其中3项涉及CP患儿[ 7， 16， 17]。这些研究调查了通过远程咨询和远程监测进行手功能训练[ 16， 17和一个虚拟现实视频游戏家庭程序[ 7]。Ferre等[ 17训练护理人员对患者进行标准化评估;Golomb等[ 7]和Reifenberg等[ 16]使用了远程和临床的职业治疗师测量的结果。总之，这些研究表明，TH是一种可行的方法，可以用于CP患儿的手部治疗，并显示出更强的动力[ 16]和手功能[ 7， 16]并减少父母的压力[ 16]。

Staszuk等[ 15研究了一种适用于CP儿童和中风成人的TH系统。该系统涉及(1)一个中央数据库，存储所有患者信息、医学检查、结果和图像;(2)参与病人护理的康复中心、实验室和医院网络;(3)通过安全的互联网连接，将数据库中储存的数据与所有有关的医护专业人员连接起来的网络服务;(4)儿童家中的计算机或其他电子设备(平板电脑、智能手表或智能手机)，可以将相关数据和信息发送到中央数据库，从而为每个患者创建一个足够简洁的健康记录，使卫生保健专业人员能够充分监测他们的健康和恢复情况[ 15]。

TH过程使用相机来观察患者的手部运动和“teleereh”应用程序[ 15在那里，预先设定了一个动作标准，让孩子们练习和完善。每次他们成功完成这个动作，软件就会检测到它，然后进入康复过程的下一步。这些步骤形成了一个培训计划，远程使用康复技术，不需要卫生保健专业人员亲自在场，尽管他们可以通过网络在场观察和协助康复过程[ 15]。

这个系统背后的主要技术是图像处理。提出的步骤包括:(1)将视频处理成图像帧;(2)使用局部阈值识别同质区域，从而导致(3)基于手部纹理、颜色和形状的手部检测。这项研究的结论是，TH有潜力帮助卫生保健服务和儿童使卫生保健更容易获得、更个性化，并为所有人提供[ 15]。

Tanner等[ 14比较了在COVID-19大流行期间强制改变TH后，作为质量改进项目的传统面对面治疗和TH治疗的结果。在他们的研究中，他们使用COPM通过识别儿童遇到的个人挑战并测量远程康复过程的结果来为儿童设定个性化目标。TH疗法是通过视频会议进行的，所有治疗师以前都接受过儿科患者的专门培训。Tanner等[ 14]进行了3个周期，其中他们(1)确定使用什么措施，(2)评估是否可行，以及(3)调查治疗师对其使用的看法[ 14]。结果令人鼓舞，表明COPM具有积极的临床应用价值，可以准确评估功能目标并测量儿童在接受远程康复治疗后4个月的功能能力变化[ 14]。

Camden等人在2020年进行了进一步的系统回顾[ 10，研究残疾儿童的远程康复;3项研究的参与者是患有CP的儿童，其中包括网络游戏的随机对照试验和虚拟现实训练的荟萃分析[ 18- 20.]。

James等人的一篇论文[ 18]被纳入本系统评价，这表明基于网络的手部治疗治疗没有临床显著差异(移动它来改善它;与常规治疗相比，表明该方案是一种可行的治疗工具。测量的结果主要集中在手功能，包括运动和加工技能评估和COPM [ 18]。

该系统综述还包括唯一一项调查全身干预的研究。所有其他纳入的研究仅调查了手部的干预措施。Mitchell等[ 19进行了一项基于网络的个性化干预的随机对照试验，该试验允许参与者每天进行30分钟的训练。这项研究包括重复的体重练习和互动游戏。这项干预在6分钟步行测试和功能强度方面有显著改善，尽管在活动表现方面没有发现差异[ 19]。

最后，Chen等[ 20.]荟萃分析了14篇文章，这些文章表明虚拟现实改善了CP儿童的结果，具有很强的效应量。但是，有人指出，这些研究的质量很差，这意味着需要进一步进行高质量的研究，才能得出确定的建议。一项亚组分析表明，虚拟现实可能对年龄较小的儿童更有效[ 20.]。

我们发现，现有的证据表明，用于治疗CP儿童的TH干预措施很少，质量也很差，主要是由动力不足的试点研究组成。在测量结果的领域有合理的一致性，大多数研究调查活动、参与、患者和家长满意度。然而，大多数研究使用不同的工具来测量这些域;因此，各研究间的结果比较是有限的。大多数研究没有包括对参与者的充分描述，并且经常缺乏CP神经类型或GMFCS水平;因此，结果难以解释临床应用。

对TH的研究范围通常很广，而患者招募有限，导致结果不足。在评估这些设备和服务的效率和功效方面的困难，以及广泛的定义，使得很难直接比较它们的结果和合并结果。

然而，总的来说，TH干预治疗CP儿童的结果是积极的，这表明要么与接受常规面对面护理的儿童的结果相当，要么在某些领域，结果有所改善。值得注意的是，有一些证据表明，TH可能会增加参与治疗的动机，减少照顾者的压力，提高功能能力，并可能改善卫生服务的可及性。这些发现得到了先前评论的支持，这些评论发现，对身体残疾儿童的辅助技术增加了动力，减轻了照顾者的负担[ 21]。

唯一没有证明任何有希望的结果的研究是Preston等人的研究[ 13]，他调查了一种定制的基于电脑的游戏系统对改善痉挛性脑瘫儿童手臂功能的能力。然而，儿童并不遵守治疗，平均每天只有7分钟的游戏时间，明显低于推荐的30分钟。这一发现与本文中包含的其他测试家庭游戏系统的研究形成了对比;Golomb等[ 7]， Reifenberg等[ 16]， Chen等[ 20.]报告了积极的功能结果，并注意到遵医嘱的困难很小。但需要注意的是，Reifenberg等人的论文[ 16是一份个案报告。考虑到其他3项研究所指出的功能改进，Preston等人提出的游戏可能[ 13]不那么令人信服，或者研究招募了一个不具代表性的样本，导致了II型错误。这一发现强调了在解释一项动力不足的研究所呈现的结果时的不确定性。

没有电脑游戏或网络游戏的TH结果也显示单侧痉挛性脑瘫儿童的功能改善潜力。Ferre等[ 17通过TH、儿童友好型和以家庭为基础的活动来教授照顾者，这些活动旨在提高双手的使用，包括棋盘游戏、粘土模型和翻页。这种方法鼓励以家庭为中心的护理，将护理人员而不是治疗师置于儿童护理的中心，并允许高强度的治疗，而不需要额外的护理人员负担医院旅行和与工作时间表相冲突的预约。然而，应该注意的是，研究中有很高的流失率，40%的参与者没有完成干预。应该进行进一步的研究来确定这一结果是否是由于研究或干预设计的缺陷。重要的是，本研究还显示治疗师测量的基线和护理人员测量的基线之间没有显著差异，这表明辅助手评估和方块测试可以由护理人员在基线处远程测量[ 17]。

虽然这些结果很有希望将TH作为对CP患儿手部的干预，但应该注意的是，关于TH对身体其他部位(包括下肢或身体姿势)的干预的证据不足。Mitchell等[ 19]进行了本综述中唯一一项调查全身干预的研究。这种干预包括体重练习和互动游戏，参与者在远程治疗师的指导和监督下在家进行。虽然这项研究的结果很有希望，显示出对方案的良好依从性和改善的功能测量，但它们并没有转化为基于活动的结果测量的显着差异[ 19]。然而，这一发现在这一患者群体中并不罕见，培训的天花板效应也可以在面对面治疗中看到[ 22]。因此，研究结果可能被认为显示了TH作为CP患儿全身干预的前景[ 19]。

重要的是，我们没有发现任何通过TH进行疼痛管理的调查。这种TH型尤为重要，因为超过一半(67.1%)的CP患儿报告急性疼痛[ 23]，而这种痛苦似乎由于在COVID-19大流行期间缺乏干预而加剧了[ 24]。

发展具有良好方法学质量和足够队列的研究，以得出适当有力的结论，对改善现有的CP患儿接受甲状腺激素治疗的证据基础至关重要。本综述纳入的大多数研究是病例系列，这明显使结果的解释复杂化，因为当结果冲突时，很难评估这种冲突是由于干预差异、研究方法问题还是II型错误造成的。

有一些证据表明，TH的需求因发育阶段而异[ 25]及GMFCS等级[ 26]。不同神经类型的CP(运动障碍、张力障碍或共济失调)可能对TH有不同的要求，需要适应不同的运动。例如，针对不同运动需求的运动障碍CP儿童，开发了数学模型来改进触摸屏通信设备的布局，并取得了良好的效果[ 27]。然而，这种适应性尚未得到充分的调查，以表明哪种形式的TH对不同的CP儿童有效，部分原因是研究规模小，但也由于研究参与者的定义不明确。因此，未来的工作将受益于明确定义参与者纳入标准、描述性统计和按GMFCS水平、年龄和CP神经类型分层的亚组分析。这一定义将增加对不同CP儿童群体的TH有效性的理解，并为meta分析提供更大的潜力。

也有有限的证据表明实施卫生技术存在障碍，特别是从长期来看。大多数现有的证据都是轶事或对研究中人员流失原因的简短描述。一项更大规模的定性研究，调查在COVID-19大流行期间退出TH研究或不遵守TH的原因，将有助于更好地了解TH吸收的障碍。

未来的工作将受益于关注对CP儿童重要的结果。考虑到在COVID-19大流行期间由于缺乏面对面治疗而被证明恶化的结果，如疼痛和痉挛，也将是有用的。父母报告的结果测量通常在TH研究中收集，允许远程收集数据。最常用的结果测量是COPM。然而，需要注意的是，COPM仅在痉挛型脑瘫儿童中得到验证。需要进一步的工作来验证其对共济失调和运动障碍型脑瘫儿童的适用性[ 28]。COPM在更大的患者群体中的验证可能对这一领域的研究有益。然而，正如大多数治疗师同意的那样，这种验证应该在合理的时间内适用，并且应该确定功能目标[ 14]。

最后，需要更多的证据来支持使用TH治疗CP患儿的下肢或姿势控制。现有的证据主要集中在上肢。对COVID-19大流行期间常规收集的临床结果进行回顾性研究，可能会为这一领域的TH提供一些有价值的见解。

本综述纳入了11项研究的结果，尽管有广泛的资格标准，包括任何治疗、研究目标和测量的结果，但这只是一小部分。尽管在COVID-19大流行期间报告的卫生咨询急剧增加，但在这一领域进行的试验有限。在整个COVID-19大流行期间收集的患者组中使用常规收集的结果测量方法进行回顾性研究，可能会为正在进行的TH咨询的潜在益处提供重要发现和背景。我们建议公布卫生保健专业人员在此期间收集的有关其不断变化的干预措施的任何数据。由于COVID-19影响了对更多TH的需求，该主题可能会在未来呈指数级增长，需要更多类似于本文的综述进行进一步评估。

其次，参与者的巨大异质性使得研究结果的比较具有挑战性。为了减少异质性，使用了GMFCS等分类系统。然而，GMFCS水平或CP神经类型的报道并不一致;因此，尚不清楚结果是否可推广到人群或可与其他形式的TH相比较。这一结果限制了我们对儿童CP治疗的临床推荐，但它帮助我们从整体上确定了文献中的局限性，并解决了未来调查CP治疗的主要研究中需要仔细考虑的关键问题。

第三，由于参与者的异质性和使用的结果测量方法的不一致性，不可能通过meta分析直接比较研究结果。因此，我们无法直接比较研究的定量结果，也无法在较小的研究中检验统计学和临床显著性差异，这影响了我们绘制数据图表和直接定量可视化结果的努力。随着技术的进步和研究质量的提高，我们希望未来能够有更多的定量数据进行直接分析和比较，从而为临床推荐TH提供依据。

最后，由于时间和资源的限制，我们无法对纳入的研究进行正式的批判性评估，这可能意味着结果受到不良方法研究的过度影响。我们试图在叙述性评论中找出值得关注的研究方法领域，作为一种不太正式的批判性评论。然而，这一领域的未来工作应考虑进行正式的批判性审查。

这一范围审查首次提供了目前关于CP儿童的TH证据的最新说明。由于研究设计不佳或结果不充分，证据被证明缺乏;因此，临床推荐是不可能的。然而，这项范围审查表明，在使卫生保健服务更容易获得的同时，青蒿素已显示出其改善手部功能的潜力。与面对面治疗相比，人工授精干预已显示出类似或更好的结果。为了准确地了解这项技术将如何使患有CP的儿童受益，需要进一步的研究，重点是下肢，姿势控制，以及相当重要的疼痛-儿童接受干预的实质性障碍。还需要进一步开展工作，确定实施卫生技术的障碍。